MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1186/s13023-016-0557-1

Медицинская библиотека · Orphanet journal of rare diseases · 2017

FOXN1 deficient nude severe combined immunodeficiency.

Rota Ioanna A, Dhalla Fatima

СтатьяОбзорПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод в очереди

Аннотация

Nude severe combined immunodeficiency is a rare inherited disease caused by autosomal recessive loss-of-function mutations in FOXN1. This gene encodes a transcription factor essential for the development of the thymus, the primary lymphoid organ that supports T-cell development and selection. To date nine cases have been reported presenting with the clinical triad of absent thymus resulting in severe T-cell immunodeficiency, congenital alopecia universalis and nail dystrophy. Diagnosis relies on testing for FOXN1 mutations, which allows genetic counselling and guides therapeutic management. Options for treating the underlying immune deficiency include HLA-matched genoidentical haematopoietic cell transplantation containing mature donor T-cells or thymus tissue transplantation. Experience from other severe combined immune deficiency syndromes suggests that early diagnosis, supportive care and definitive management result in better patient outcomes. Without these the prognosis is poor due to early-onset life threatening infections.

Для цитирования: Rota Ioanna A, Dhalla Fatima. FOXN1 deficient nude severe combined immunodeficiency.. Orphanet journal of rare diseases. 2017. DOI: 10.1186/s13023-016-0557-1.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.