MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1172/jci157820

Медицинская библиотека · The Journal of clinical investigation · 2022

CLN7 gene therapy: hope for an ultra-rare condition.

Brudvig Jon J, Weimer Jill M

СтатьяКомментарийПеревод в очереди

Аннотация

CLN7 Batten disease, also known as variant late infantile neuronal ceroid lipofuscinosis type 7 (vLINCL7), is an ultra-rare form of Batten disease that presents early in life with severe neurological symptoms, including visual deficits, motor problems, and frequent seizures. There is high unmet need for disease-modifying therapies, as no existing treatment can halt progression or prevent premature death. In this issue of the JCI, Chen et al. present an AAV gene therapy for CLN7 that shows marked benefit in a mouse model of CLN7 Batten disease, paving the way for a phase I trial. The candidate gene therapy shows benefit for histopathology, behavioral abnormalities, and survival in mice and offers an acceptable safety profile in both mice and rats. Questions remain regarding dose, scaling, and timing of administration for patients, but this work is a substantial step forward for a very challenging disease.

Для цитирования: Brudvig Jon J, Weimer Jill M. CLN7 gene therapy: hope for an ultra-rare condition.. The Journal of clinical investigation. 2022. DOI: 10.1172/jci157820.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.