MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1136/bcr-2026-272790

Медицинская библиотека · BMJ case reports · 2026

PAX6-associated aniridia and RPGR-related X-linked retinitis pigmentosa: a rare dual Mendelian molecular diagnosis.

Mestre Nilton Viegas, Maraqah Mohammad, Carvalho Ana Luísa, Marques João Pedro

СтатьяКлинический случайПеревод в очереди

Аннотация

An exceptionally rare case of dual Mendelian molecular diagnosis is presented in a young male with both PAX6-associated congenital aniridia and RPGR-related X-linked retinitis pigmentosa. The patient presented in childhood with photophobia, iris hypoplasia, foveal hypoplasia on optical coherence tomography and reduced multifocal electroretinography amplitude, consistent with PAX6-related aniridia confirmed by familial variant testing. In early adulthood, progressive nyctalopia, visual field constriction and widespread peripheral pigmentary retinopathy emerged. Whole-exome sequencing revealed a second pathogenic variant in RPGR, establishing a dual diagnosis. This case underscores that atypical or complex ocular phenotypes may reflect co-occurrence of independent genetic disorders. Comprehensive anterior and posterior phenotyping combined with broad genetic testing optimises diagnostic yield. Management requires lifelong multidisciplinary follow-up addressing each condition separately, plus genetic counselling to clarify distinct inheritance patterns (PAX6: autosomal dominant; RPGR: X-linked).

Для цитирования: Mestre Nilton Viegas, Maraqah Mohammad, Carvalho Ana Luísa, Marques João Pedro. PAX6-associated aniridia and RPGR-related X-linked retinitis pigmentosa: a rare dual Mendelian molecular diagnosis.. BMJ case reports. 2026. DOI: 10.1136/bcr-2026-272790.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.