MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.4103/0971-6866.86199

Медицинская библиотека · Indian journal of human genetics · 2011

Congenital erythropoietic porphyria with two mutations of the uroporphyrinogen III synthase gene (Cys73Arg, Thr228Met).

Gucev Zoran, Slavevska Nevenka, Tasic Velibor, Laban Nevenka, Pop-Jordanova Nada, Danilovski Dragan, Woolf Jacqueline, Cole Duncan

Клинический случайСтатьяПеревод в очереди

Аннотация

Congenital erythropoietic porphyria (CEP) is an autosomal recessive inborn error of metabolism that results from the markedly deficient activity of uroporphyrinogen III synthase (UROS). We describe a 14-year-old girl with red urine since infancy, progressive blistering and scarring of the skin, and moderate hemolytic anemia. After years of skin damage, her face is mutilated; she has a bald patch on the scalp, hypertrichosis of the neck, areas of skin darkening, and limited joint movements of the hands. Total urine excretion and fecal total porphyrin were both markedly raised above normal levels. Sequencing of the UROS gene identified two mutations causing CEP (Cys73Arg, Thr228Met). The patient lesions are progressing. Bone marrow transplantation and/or gene therapy are proposed as the next steps in her treatment. In brief, we describe a CEP with confirmed two pathogenic mutations, severe phenotype and discuss the various treatment options available.

Для цитирования: Gucev Zoran, Slavevska Nevenka, Tasic Velibor, Laban Nevenka, Pop-Jordanova Nada, Danilovski Dragan, Woolf Jacqueline, Cole Duncan. Congenital erythropoietic porphyria with two mutations of the uroporphyrinogen III synthase gene (Cys73Arg, Thr228Met).. Indian journal of human genetics. 2011. DOI: 10.4103/0971-6866.86199.
Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.