BMC ophthalmology · 2025
Оптический неурит, как необычные проявления гипопаратироидизма: редкий случай.
СтатьяКлинический случайНазвание и аннотация: Машинный перевод · не проверен
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Mirmazloomi Yousef, Ebrahimtabar Forough, Mozhdehipanah Hossein
Аннотация
ОПТИЧЕСКИЙ неурит, обычно связанный с множественным склерозом (MS), может также происходить в контексте гипокальцемии в качестве редкого интригующего клинического сценария. В самых последних статьях сообщалось об ассоциации папилледемы и гипопаратироидизма, однако очень редко сообщения о случаях свидетельствовали о наличии оптического неврата, вызванного гипокальцемией, а также о нашем случае. КИСЛОТА: Мы сообщаем 43-летнюю женщину с гипокальцемией с оптическим невратом, для которой характерны внезапная потеря зрения, болезненные движения глаз и головная боль пульсатиля. Несмотря на нормализацию уровня сыворотки кальция и импульсов стероидного лечения по наиболее вероятным причинам (демиелинация); улучшение визуальной акустии не было восстановлено. Прокол люмбара показал нормальное внутричерепное давление, и МРТ продемонстрировал неконкретные перивентальные изменения сигнала с гиперинтенсивностью Т1 в двусторонней базальной ганглии и таламике, главным образом в пользу кальцификации. Дополнительные исследования исключили альтернативные условия, такие, как множественный склероз и другие подстрекательские расстройства.Дискуссия: Оптический неуриит может быть связан с гипокальцемией, с повышенным внутричерепным давлением или без него, что подчеркивает необходимость проведения всеобъемлющих оценок у пациентов с визуальными симптомами, несмотря на обычное внутричерепное давление. Хотя коррекция кальция сыворотки эффективно лечит папилледему, ее преимущества для оптического невраита остаются неясными. Необходимы дополнительные оценки для понимания точной патологии и оптимального регулирования оптического неврата, связанного с гипокальцемией.
Оригинал публикации
Optic neuritis, as unusual manifestations of hypoparathyroidism: a rare case report.
BACKGROUND: Optic neuritis, commonly associated with multiple sclerosis (MS), can also occur in the context of hypocalcemia as a rare intriguing clinical scenario. Most recent articles have reported the association of papilledema and hypoparathyroidism, However, very rarely, case reports revealed hypocalcemia-induced optic neuritis as well as our case.
CASE PRESENTATION: We report a 43-year-old woman with a history of hypocalcemia presenting with optic neuritis, characterized by sudden vision loss, painful eye movements, and pulsatile headache. Despite the normalization of serum calcium level and pulses of steroid treatment for the most probable underlying cause (demyelination); visual acuity improvement was not regained. Lumbar puncture revealed normal intracranial pressure, and MRI showed unspecific periventricular signal changes with T1 hyperintensity in bilateral basal ganglia and thalamic mostly in favor of calcifications. Additional investigations ruled out alternative conditions like multiple sclerosis and other inflammatory-based disorders.
DISCUSSION: Optic neuritis could have an association with hypocalcemia, with or without elevated intracranial pressure, which highlights the necessity for comprehensive evaluations in patients with visual symptoms despite normal intracranial pressure. While serum calcium correction effectively treats papilledema, its benefit for optic neuritis remains unclear. Further evaluations are needed to understand the exact pathology and optimal management of hypocalcemia-related optic neuritis.
Читать полный текст на русском ↓
Полный текст на русском
Машинный перевод · не проверен
Фон
Оптическая неврите, характеризующаяся воспалением оптического нерва, признано клинической сущностью, связанной с различными системными и нейрологическими состояниями [ 1 ]. Хотя она часто связана с множественной скlerозом (МС) [ 1 ], совпадение оптической неврита в контексте гипокальциемии вводит в клиническую практику уникальную и необычную ситуацию [ 2 ]. Гипокальциемия проявляется разнообразными симптомами, включая как нейрологические, так и офтальмологические нарушения [ 2 , 3 ]. Отчеты показывают связь гипокальциемии с вовлечением диска, особенно гиперемией или оптической нейропатией. Отметим, что в некоторых случаях наблюдались симптомы оптического нейрита в контексте гипопаратиреоза [3], что подчеркивает критическую важность исследования связи между гипокальциемией и вовлечением оптического нерва.
В настоящей работе мы сообщаем о 43-летней женщине с проявлениями оптического нейрита и историей гипокальциемии, поэтому целью данного исследования является обсуждение связи между системными нарушениями кальция и офтальмопатией. Данное исследование предоставляет более широкую картину потенциальных последствий гипокальциемии для оптического нерва и способствует пониманию редких клинических проявлений.Отчет о случае
43-летняя женщина с историей гипокальциемии и судорог с 10 лет привезена в медицинский центр Бу Али Сина в Казвине 3 октября 2022 года с внезапным ухудшением остроты зрения слева, болезненными движениями глаза и пульсирующей левой темпоральной головной болью, которая началась на предыдущую неделю. Головная боль не реагировала на анальгетики. При первоначальном осмотре поле зрения было ограничено в нижней и носовой области слева, острота зрения левого глаза составила 6 из 10, а правого — 9 из 10. Левый глаз показывал положительный знак Маркуса Гунна, а физиологическое исследование показало размазанные края зрительного нерва, соответствующие папиллиту левого глаза. Другие нейрологические исследования были в норме. 5 октября 2022 г. был проведен МРТ мозга и шеи для исключения множественной скlerозы. Результаты показали двусторонние гиперинтенсивные сигналы на T1 в базальных ганглиях и таламусе, соответствующие кальцификации и некоторые неспецифические гиперинтенсивные изменения в желудочковой области. (см. рис. 1b и a).
МРТ мозга и шеи. МРТ мозга: a . В орбитальных и паренхиматозных областях не выявлено значимых аномалий. b . Т1-взвешенные изображения с гадолиниевым контрастом не показали признаков усиления в базальной области, оптическом нерве или паренхиматозных областях. c . На последовательности T1 с контрастированием GAD отмечены неспецифические гиперинтенсивные очаги базальных ганглиев и таламуса. d. На изображении с весом T2 отмечены билингные гиперинтенсивные очаги в таламусе и базальных ганглиях, вероятно, указывающие на процесс минерализации. e. На последовательности FLAIR отмечены неспецифические гиперинтенсивности в перивентрикулярной области (не соответствуют типичным очагам дегенеративного процесса). f. На T1-взвешенном сагиттальном изображении отмечена гиперинтенсивность в таламусе. g. T2-взвешенное сагиттальное МРТ шеи демонстрирует выступление диска на уровне C4-C5 и C5-C6, вызывающее легкую сжатие мозгового мешка, при этом отсутствуют воспалительные плаки.Поскольку нейрофитилия была возможной диагнозом, был проведен консультация у офтальмолога, которая исключила эту возможность.
Из-за низкого уровня кальция в сыворотке крови пациента (6,1 мг/дл) был проведен тест на уровень PTH в сыворотке и ультразвуковое исследование щитовидной железы. Уровень PTH в сыворотке оказался ниже нормативного диапазона (2 мг/дл, норма: 14–65 мг/дл). Ультразвуковое исследование щитовидной железы показало узелок размером 7*6 мм с эхогенностью, имеющий маленькие цистические области и кратковременную лобулированную границу в средней задней доле правой щитовидной железы (TIRADS III). Кроме того, был небольшой рост уровня фосфора в сыворотке (4,8 мг/дл, норма: 304,5 мг/дл) и снижение уровня магния в сыворотке (1,5 мг/дл, норма: 1,7–2,2 мг/дл). Однако другие сывороточные параметры, такие как уровень альбумина (3,7 мг/дл) и уровни щелочной фосфатазы (T4: 73 нмоль/л и TSH: 2,6 МЕ/л), а также MOG (предельная концентрация для наличия антител к MOG: 1:3200) были в норме.
Метилпреднизолон был начат в ходе первого госпитализации для подозрения на дегенеративный процесс, назначался в течение трех дней в дозе 500 мг дважды в день (итого: 7 доз). В момент выписки 9 октября 2022 года у пациента симптомы немного улучшились после нормализации уровня серозного кальция при устной замене кальция (CA: 9,0 МГ/ДЛ) и рекомендовано устное введение преднизолона 50 мг, которое постепенно снижалось и прекращалось через 10 дней, а также устная терапия по замене кальция для коррекции дефицита кальция.
После первоначального улучшения пациентка пережила возвращение симптомов, включая болезненные движения глаз, пульсатильную головную боль и размытую видимость, что привело её к визиту в медицинский центр 7 ноября 2022 года. Был взят образец спинно-мозговой жидкости (СМЖ) через лумбарную пункцию (ЛП). Результаты показали нормальное открытие давления 17 смH2O, уровень глюкозы в нормальном диапазоне — 48 мг/дл, а также слегка повышенный уровень лактат-дегидрогеназы (ЛДГ) — 35 ед/л. Уровень белка также был в норме — 38 мг/дл, а другие параметры оставались нормальными. Несмотря на отсутствие улучшения симптомов пациента после ЛП, в орбитальной МРТ, проведенной после повторного возникновения симптомов, не было выявлено патологических изменений. Орбитальная МРТ, проведенная после повторного возникновения симптомов, не показала патологических изменений (рис. 1a). Визуальные эвокированные потенциалы (Таблица 1) показали нарушение интерпиковой задержки p100 более чем на 8 мс по левой стороне по сравнению с правой, а также низкую амплитуду по левой стороне. Другие лабораторные данные включали отрицательный NMO AB (IgG) (AQP4), отрицательный C ANCA, антифосфолипидный антител (IgG) в норме, нормальные уровни C3 и CH50, отрицательный анти-двойносвязанный ДНК, отрицательный анти-HCV, HIV (Ab & Ag), HBS (Ag & Ab), отрицательный HLA B5 и отрицательные электронные OCB в CSF. Пациент проходил наблюдение в течение одного года. Хотя инициальная головная боль полностью исчезла, его визуальная острота постепенно ухудшилась до 4/10 без ответа на лечение.Таблица 1 Время возникновения волн ВЭП N75 P100 N145 Правая сторона
A1
66,9 мс 96,9 мс 124,5 мс Левая сторона
A1
76,5 мс 110,1 мс 125,1 мс
Аномальный паттерн исследования из-за левого интерпикового времени задержки P100, превышающего 8 мс по сравнению с соответствующей правой стороной, а также низкой амплитуды на левой стороне
ВЭП
Аномальный паттерн исследования из-за левого интерпикового времени задержки P100, превышающего 8 мс по сравнению с соответствующей правой стороной, а также низкой амплитуды на левой стороне
Обсуждение
Гипокальциемия может вызывать множество проблем со здоровьем, влияющих на различные системы организма, такие как нервно-мышечная, сердечно-сосудистая и оптическая системы [4]. Хотя мышечные спазмы, тетания и судороги часто ассоциируются с гипокальциемией, могут также возникать офтальмологические симптомы, такие как катаракта, папиллома и оптическая нейропатия [4, 5]. Анализ предыдущих случаев выявляет некоторые интересные сходства в офтальмологических проявлениях. Папиллома является наиболее распространенным признаком [6–8], однако есть несколько отчетов о том, что оптическая нейропатия может возникать в контексте гипокальциемии [9]. Важно отметить, что повышенное внутричерепное давление является распространенным фактором в таких случаях, и связь между вовлечением оптического нерва и повышенным внутричерепным давлением хорошо доказана [6, 8]. Однако стоит отметить, что в некоторых редких случаях отсутствует повышение ИКП [9], как в нашем случае. Один из наиболее похожих случаев — 54-летний мужчина, страдающий оптической нейрите из-за первичной гипопаратиреоза. У пациента при лумбарной пункции обнаружена открытие давление 21 см, а его уровень кальция в сыворотке ниже нормы — 1,32 ммоль/л [9]. Из-за отсутствия доказательств повышения внутричерепного давления в нашем случае, которое является наиболее распространенной патологией для вовлечения оптического нерва, подчеркивается важность исследования других патогенетических факторов и путей. Следовательно, крайне важно провести всестороннюю оценку пациентов с визуальными симптомами, особенно тех, у кого уровень ИКП нормальный, с целью выявления других возможных причин воспаления зрительного нерва. С другой стороны, существовала значительная вероятность, что мы имеем дело с дегенеративными процессами, особенно мультиплексной склерозом и нейромиелитом оптического нерва, которые были исключены из-за несоответствия критериям McDonald и NMOSD, а также отсутствия ответа на курс преднизолона.Однако можно отметить, что папиллома может быть эффективно лечена коррекцией уровней кальция в сыворотке. Эти данные указывают на то, что коррекция кальция в сыворотке может быть дополнительным методом лечения папилломы в контексте гипокальциемии, однако в случае оптического нейрита ожидать улучшения зрения после замены кальция не следует. Следовательно, стоит отметить, что идиопатический оптический нейрит может потенциально возникать в результате гипокальциемии.
Другая гипотеза заключается в том, что между гипокальциемией и оптическим нейритом был совпадение.Таким образом, в будущем дальнейшие исследования являются критически важными для глубокого понимания основных механизмов и управления пациентами с демиелинационными состояниями, связанными с гипокальциемией.
Благодарности
Не применимо.
Вклад авторов
Эта статья была написана доктором Yousef Mirmazloomi, который предоставил основной текст, изображения и таблицы. Доктор Forough Ebrahimtabar помог с научным редактированием и сбором данных. Доктор Hossein Mozhdehipanah провел окончательное редактирование.
Финансирование
Авторы не получили финансирование.Доступность данных
Данные последовательности, поддерживающие выводы данного исследования, размещены в Qazvin University of Medical Science под основным кодом доступа ir.qums.rec.1403.063.
Декларации
Согласие на публикацию
Пациент предоставил письменное информированное согласие на публикацию их личной и клинической информации, включая любые идентифицирующие изображения, как часть данного исследования.
Социальные интересы
Авторы заявляют об отсутствии конкурирующих интересов.
Примечания
Примечание издателя
Springer Nature сохраняет нейтральность в отношении территориальных претензий, указанных в опубликованных картах и институциональных принадлежностях.Ссылки
Связанные данные
Статус доступности данных
Данные последовательности, поддерживающие результаты данного исследования, размещены в Qazvin University of Medical Science под основным кодом доступа ir.qums.rec.1403.063.
Оптическая неврите, характеризующаяся воспалением оптического нерва, признано клинической сущностью, связанной с различными системными и нейрологическими состояниями [ 1 ]. Хотя она часто связана с множественной скlerозом (МС) [ 1 ], совпадение оптической неврита в контексте гипокальциемии вводит в клиническую практику уникальную и необычную ситуацию [ 2 ]. Гипокальциемия проявляется разнообразными симптомами, включая как нейрологические, так и офтальмологические нарушения [ 2 , 3 ]. Отчеты показывают связь гипокальциемии с вовлечением диска, особенно гиперемией или оптической нейропатией. Отметим, что в некоторых случаях наблюдались симптомы оптического нейрита в контексте гипопаратиреоза [3], что подчеркивает критическую важность исследования связи между гипокальциемией и вовлечением оптического нерва.
В настоящей работе мы сообщаем о 43-летней женщине с проявлениями оптического нейрита и историей гипокальциемии, поэтому целью данного исследования является обсуждение связи между системными нарушениями кальция и офтальмопатией. Данное исследование предоставляет более широкую картину потенциальных последствий гипокальциемии для оптического нерва и способствует пониманию редких клинических проявлений.Отчет о случае
43-летняя женщина с историей гипокальциемии и судорог с 10 лет привезена в медицинский центр Бу Али Сина в Казвине 3 октября 2022 года с внезапным ухудшением остроты зрения слева, болезненными движениями глаза и пульсирующей левой темпоральной головной болью, которая началась на предыдущую неделю. Головная боль не реагировала на анальгетики. При первоначальном осмотре поле зрения было ограничено в нижней и носовой области слева, острота зрения левого глаза составила 6 из 10, а правого — 9 из 10. Левый глаз показывал положительный знак Маркуса Гунна, а физиологическое исследование показало размазанные края зрительного нерва, соответствующие папиллиту левого глаза. Другие нейрологические исследования были в норме. 5 октября 2022 г. был проведен МРТ мозга и шеи для исключения множественной скlerозы. Результаты показали двусторонние гиперинтенсивные сигналы на T1 в базальных ганглиях и таламусе, соответствующие кальцификации и некоторые неспецифические гиперинтенсивные изменения в желудочковой области. (см. рис. 1b и a).
МРТ мозга и шеи. МРТ мозга: a . В орбитальных и паренхиматозных областях не выявлено значимых аномалий. b . Т1-взвешенные изображения с гадолиниевым контрастом не показали признаков усиления в базальной области, оптическом нерве или паренхиматозных областях. c . На последовательности T1 с контрастированием GAD отмечены неспецифические гиперинтенсивные очаги базальных ганглиев и таламуса. d. На изображении с весом T2 отмечены билингные гиперинтенсивные очаги в таламусе и базальных ганглиях, вероятно, указывающие на процесс минерализации. e. На последовательности FLAIR отмечены неспецифические гиперинтенсивности в перивентрикулярной области (не соответствуют типичным очагам дегенеративного процесса). f. На T1-взвешенном сагиттальном изображении отмечена гиперинтенсивность в таламусе. g. T2-взвешенное сагиттальное МРТ шеи демонстрирует выступление диска на уровне C4-C5 и C5-C6, вызывающее легкую сжатие мозгового мешка, при этом отсутствуют воспалительные плаки.Поскольку нейрофитилия была возможной диагнозом, был проведен консультация у офтальмолога, которая исключила эту возможность.
Из-за низкого уровня кальция в сыворотке крови пациента (6,1 мг/дл) был проведен тест на уровень PTH в сыворотке и ультразвуковое исследование щитовидной железы. Уровень PTH в сыворотке оказался ниже нормативного диапазона (2 мг/дл, норма: 14–65 мг/дл). Ультразвуковое исследование щитовидной железы показало узелок размером 7*6 мм с эхогенностью, имеющий маленькие цистические области и кратковременную лобулированную границу в средней задней доле правой щитовидной железы (TIRADS III). Кроме того, был небольшой рост уровня фосфора в сыворотке (4,8 мг/дл, норма: 304,5 мг/дл) и снижение уровня магния в сыворотке (1,5 мг/дл, норма: 1,7–2,2 мг/дл). Однако другие сывороточные параметры, такие как уровень альбумина (3,7 мг/дл) и уровни щелочной фосфатазы (T4: 73 нмоль/л и TSH: 2,6 МЕ/л), а также MOG (предельная концентрация для наличия антител к MOG: 1:3200) были в норме.
Метилпреднизолон был начат в ходе первого госпитализации для подозрения на дегенеративный процесс, назначался в течение трех дней в дозе 500 мг дважды в день (итого: 7 доз). В момент выписки 9 октября 2022 года у пациента симптомы немного улучшились после нормализации уровня серозного кальция при устной замене кальция (CA: 9,0 МГ/ДЛ) и рекомендовано устное введение преднизолона 50 мг, которое постепенно снижалось и прекращалось через 10 дней, а также устная терапия по замене кальция для коррекции дефицита кальция.
После первоначального улучшения пациентка пережила возвращение симптомов, включая болезненные движения глаз, пульсатильную головную боль и размытую видимость, что привело её к визиту в медицинский центр 7 ноября 2022 года. Был взят образец спинно-мозговой жидкости (СМЖ) через лумбарную пункцию (ЛП). Результаты показали нормальное открытие давления 17 смH2O, уровень глюкозы в нормальном диапазоне — 48 мг/дл, а также слегка повышенный уровень лактат-дегидрогеназы (ЛДГ) — 35 ед/л. Уровень белка также был в норме — 38 мг/дл, а другие параметры оставались нормальными. Несмотря на отсутствие улучшения симптомов пациента после ЛП, в орбитальной МРТ, проведенной после повторного возникновения симптомов, не было выявлено патологических изменений. Орбитальная МРТ, проведенная после повторного возникновения симптомов, не показала патологических изменений (рис. 1a). Визуальные эвокированные потенциалы (Таблица 1) показали нарушение интерпиковой задержки p100 более чем на 8 мс по левой стороне по сравнению с правой, а также низкую амплитуду по левой стороне. Другие лабораторные данные включали отрицательный NMO AB (IgG) (AQP4), отрицательный C ANCA, антифосфолипидный антител (IgG) в норме, нормальные уровни C3 и CH50, отрицательный анти-двойносвязанный ДНК, отрицательный анти-HCV, HIV (Ab & Ag), HBS (Ag & Ab), отрицательный HLA B5 и отрицательные электронные OCB в CSF. Пациент проходил наблюдение в течение одного года. Хотя инициальная головная боль полностью исчезла, его визуальная острота постепенно ухудшилась до 4/10 без ответа на лечение.Таблица 1 Время возникновения волн ВЭП N75 P100 N145 Правая сторона
A1
66,9 мс 96,9 мс 124,5 мс Левая сторона
A1
76,5 мс 110,1 мс 125,1 мс
Аномальный паттерн исследования из-за левого интерпикового времени задержки P100, превышающего 8 мс по сравнению с соответствующей правой стороной, а также низкой амплитуды на левой стороне
ВЭП
Аномальный паттерн исследования из-за левого интерпикового времени задержки P100, превышающего 8 мс по сравнению с соответствующей правой стороной, а также низкой амплитуды на левой стороне
Обсуждение
Гипокальциемия может вызывать множество проблем со здоровьем, влияющих на различные системы организма, такие как нервно-мышечная, сердечно-сосудистая и оптическая системы [4]. Хотя мышечные спазмы, тетания и судороги часто ассоциируются с гипокальциемией, могут также возникать офтальмологические симптомы, такие как катаракта, папиллома и оптическая нейропатия [4, 5]. Анализ предыдущих случаев выявляет некоторые интересные сходства в офтальмологических проявлениях. Папиллома является наиболее распространенным признаком [6–8], однако есть несколько отчетов о том, что оптическая нейропатия может возникать в контексте гипокальциемии [9]. Важно отметить, что повышенное внутричерепное давление является распространенным фактором в таких случаях, и связь между вовлечением оптического нерва и повышенным внутричерепным давлением хорошо доказана [6, 8]. Однако стоит отметить, что в некоторых редких случаях отсутствует повышение ИКП [9], как в нашем случае. Один из наиболее похожих случаев — 54-летний мужчина, страдающий оптической нейрите из-за первичной гипопаратиреоза. У пациента при лумбарной пункции обнаружена открытие давление 21 см, а его уровень кальция в сыворотке ниже нормы — 1,32 ммоль/л [9]. Из-за отсутствия доказательств повышения внутричерепного давления в нашем случае, которое является наиболее распространенной патологией для вовлечения оптического нерва, подчеркивается важность исследования других патогенетических факторов и путей. Следовательно, крайне важно провести всестороннюю оценку пациентов с визуальными симптомами, особенно тех, у кого уровень ИКП нормальный, с целью выявления других возможных причин воспаления зрительного нерва. С другой стороны, существовала значительная вероятность, что мы имеем дело с дегенеративными процессами, особенно мультиплексной склерозом и нейромиелитом оптического нерва, которые были исключены из-за несоответствия критериям McDonald и NMOSD, а также отсутствия ответа на курс преднизолона.Однако можно отметить, что папиллома может быть эффективно лечена коррекцией уровней кальция в сыворотке. Эти данные указывают на то, что коррекция кальция в сыворотке может быть дополнительным методом лечения папилломы в контексте гипокальциемии, однако в случае оптического нейрита ожидать улучшения зрения после замены кальция не следует. Следовательно, стоит отметить, что идиопатический оптический нейрит может потенциально возникать в результате гипокальциемии.
Другая гипотеза заключается в том, что между гипокальциемией и оптическим нейритом был совпадение.Таким образом, в будущем дальнейшие исследования являются критически важными для глубокого понимания основных механизмов и управления пациентами с демиелинационными состояниями, связанными с гипокальциемией.
Благодарности
Не применимо.
Вклад авторов
Эта статья была написана доктором Yousef Mirmazloomi, который предоставил основной текст, изображения и таблицы. Доктор Forough Ebrahimtabar помог с научным редактированием и сбором данных. Доктор Hossein Mozhdehipanah провел окончательное редактирование.
Финансирование
Авторы не получили финансирование.Доступность данных
Данные последовательности, поддерживающие выводы данного исследования, размещены в Qazvin University of Medical Science под основным кодом доступа ir.qums.rec.1403.063.
Декларации
Согласие на публикацию
Пациент предоставил письменное информированное согласие на публикацию их личной и клинической информации, включая любые идентифицирующие изображения, как часть данного исследования.
Социальные интересы
Авторы заявляют об отсутствии конкурирующих интересов.
Примечания
Примечание издателя
Springer Nature сохраняет нейтральность в отношении территориальных претензий, указанных в опубликованных картах и институциональных принадлежностях.Ссылки
Связанные данные
Статус доступности данных
Данные последовательности, поддерживающие результаты данного исследования, размещены в Qazvin University of Medical Science под основным кодом доступа ir.qums.rec.1403.063.
Читать найденный полный текст
Open Access This article is licensed under a Creative Commons Attribution-NonCommercial-NoDerivatives 4.0 International License, which permits any non-commercial use, sharing, distribution and reproduction in any medium or format, as long as you give appropriate credit to the original author(s) and the source, provide a link to the Creative Commons licence, and indicate if you modified the licensed material. You do not have permission under this licence to share adapted material derived from this article or parts of it. The images or other third party material in this article are included in the article’s Creative Commons licence, unless indicated otherwise in a credit line to the material. If material is not included in the article’s Creative Commons licence and your intended use is not permitted by statutory regulation or exceeds the permitted use, you will need to obtain permission directly from the copyright holder. To view a copy of this licence, visit http://creativecommons.org/licenses/by-nc-nd/4.0/ .
Background
Optic neuritis, characterized by inflammation of the optic nerve, has been recognized as a clinical entity associated with various systemic and neurological conditions [ 1 ]. While it is often linked to multiple sclerosis (MS) [ 1 ], the coincidence of optic neuritis within the context of hypocalcemia introduces a distinctive and unusual clinical scenario [ 2 ]. Hypocalcemia manifests with a diverse range of symptoms, including both neurological and ocular abnormalities [ 2 , 3 ]. Reports have shown associations between hypocalcemia and optic disc involvement, especially papilledema or optic neuropathy. Notably, some cases have presented symptoms of optic neuritis in the setting of hypoparathyroidism [ 3 ], emphasizing the critical necessity to investigate the relationship between hypocalcemia and optic nerve involvement.
Herein, we report a 43-year-old female patient presented with optic neuritis manifestations and a history of hypocalcemia, so we aim to discuss the connection between systemic calcium imbalances and ocular pathology. This investigation offers a broader perspective on the potential consequences of hypocalcemia on the optic nerve and contributes to the understanding of rare clinical manifestations.
Case report
A 43-year-old female with a history of hypocalcemia and seizures since the age of 10 presented to the Bu Ali Sina Medical Center in Qazvin on October 3, 2022, with sudden left visual acuity loss, painful eye movements, and pulsatile left temporal headache that had started a week before. The patient’s headache did not respond well to painkillers. In the initial examination, the visual field was limited in the left inferior and nasal area, and the visual acuity of the left eye was reduced to 6 of 10, while the right eye was 9 of 10. The left eye Marcus Gunn sign was positive, and fundoscopy showed blurred optic disc margins consistent with left eye papillitis. Other neurological examinations were normal. On October 5th, 2022, a brain and cervical MRI was conducted to rule out multiple sclerosis. The results showed bilateral T1 hyperintense signal within the basal ganglia and thalamus compatible with calcification and some unspecific preventricular hyperintensity changes. (see Fig. 1 b and a).
Brain and cervical MRI. Brain MRI: a . No significant abnormalities were identified in the orbital and parenchymal regions. b . The T1-weighted images with gadolinium contrast showed no evidence of enhancement in the basilar region, optic nerve, or parenchymal areas. c . Unspecific hyperintense lesions of basal ganglia and thalamus were noted on the T1 sequence contrasted with GAD. d . The T2-weighted image showed Bilateral high-intense lesions in the thalamus and BG likely indicative of a mineralization process. e . Non-specific hyperintensities in the periventricular region observed on the FLAIR sequence (do not align with those typical of demyelinating lesions). f . The T1-weighted sagittal view demonstrates hyperintensity in the thalamus. g . T2-weighted (sagittal view) cervical MRI reveals disc bulging at C4-C5 and C5-C6, causing mild cord compression, with no inflammatory plaques present.
As neuroretinitis was a possible diagnosis, an ophthalmology consultation was conducted, which ruled out this possibility.
Due to the patient’s low serum calcium level of 6.1 mg/dL, a serum PTH level test and thyroid ultrasound imaging were performed. The serum PTH level was found to be lower than the normal range (2 mg./dl, normal: 14–65 mg/dl). The thyroid ultrasound imaging showed a 7*6 mm isoechoic nodule with small internal cystic areas and a brief lobulated margin in the middle posterior lobe of the right thyroid (TIRADS III). In addition, there was a slight increase in serum phosphorus level (4.8 MG/DL, normal: 304.5 mg/dl) and a decrease in serum magnesium level (1.5 mg/dl, normal: 1.7–2.2 mg/dl). However, other serum parameters, such as albumin level (3.7 mg/dl) and thyroid hormone levels (T4: 73nmol/l and TSH: 2.6 U/L), MOG (cut-off for the presence of MOG-Ab: 1:3200) were found to be normal.
Methylprednisolone therapy was initiated during the patient’s first hospitalization for a suspected demyelinating process, administered for three days at a dose of 500 mg twice daily (total: 7 doses). At the time of discharge on October 9, 2022, the patient’s symptoms, slightly improved after the serum calcium level was normalized by oral calcium replacement (CA: 9.0 MG/DL) and recommended to oral intake of prednisolone 50 mg which tapered and discontinue within 10 days and oral calcium replacement therapy for calcium depletion.
Following an initial improvement, the patient experienced a recrudescence of her presenting symptoms, including painful eye movements, pulsatile headache, and blurred vision, prompting her return to the medical center on November 7, 2022. A cerebrospinal fluid (CSF) sample was obtained through a lumbar puncture (LP). The results showed a normal opening pressure of 17 cmH2O, a glucose level within the normal range at 48 mg/dl, and a slightly elevated lactate dehydrogenase (LDH) level of 35 units/L. The protein level was also normal at 38 mg/dl, along with other parameters remaining normal. Despite there was no improvement in the patient’s symptoms after LP. No pathological lesions were found in the patient’s orbital MRI conducted after the recurrence of symptoms. The orbital MRI conducted after the recurrence of symptoms revealed no pathological lesions. (Fig. 1 a). The Visual Evoked Potentials (Table 1 ) showed an abnormality of more than 8ms interpeak latency of p100 latency on the left side compared to the right side, as well as low amplitude on the left side. Other laboratory findings included negative NMO AB (IgG) (AQP4) and C ANCA, anti-phospholipid antibody (IgG) within the normal range, normal C3 and CH50 levels, negative anti-double-stranded DNA, negative anti-HCV, HIV (Ab & Ag), and HBS (Ag & Ab), negative HLA B5, and negative CSF elect-OCB. The patient followed up for one year. Although the patient’s initial headache resolved completely, her visual acuity declined progressively to 4/10 without any response to treatment.
Table 1 VEP wave Latency N75 P100 N145 Right
A1
66.9ms 96.9ms 124.5ms Left
A1
76.5ms 110.1ms 125.1ms Abnormal pattern study due to left-side interpeak latency of P100 being more than 8 ms compared to the related right side, along with low amplitude on the left side
VEP
Abnormal pattern study due to left-side interpeak latency of P100 being more than 8 ms compared to the related right side, along with low amplitude on the left side
Discussion
Hypocalcemia can cause numerous health issues affecting various bodily systems such as the neuromuscular, cardiovascular, and ocular systems [ 4 ]. Although muscle cramps, tetany, and seizures are commonly associated with hypocalcemia; ocular symptoms such as cataracts, papilledema, and optic neuritis may also occur [ 4 , 5 ]. Analyzing past cases uncovers some interesting similarities around the ocular manifestations. While papilledema is the most common sign [ 6 – 8 ], there have been a few reports where optic neuritis has occurred in the context of hypocalcemia as well [ 9 ]. It is important to note that increased intracranial pressure is a prevalent factor for such cases, and the link between optic nerve involvement and raised intracranial pressure is well-established [ 6 , 8 ]. However, it is worth noting that there are some rare cases where the elevation of ICP is absent [ 9 ], as observed in our case. One of the most similar cases to ours, presented as a 54-year-old man who suffered from optic neuritis due to primary hypoparathyroidism. The patient’s lumbar puncture revealed an opening pressure of 21 cm, and their serum calcium level was below the normal range at 1.32 mmol/L [ 9 ]. Due to lacking evidence of increased intracranial pressure in our case, which is the most recognized pathology for ocular nerve involvement, underscores the importance of investigating other etiological factors and pathways. Therefore, it is crucial to conduct a comprehensive evaluation of patients presenting with visual symptoms, particularly those with normal ICP levels, to identify other possible causes of optic nerve inflammation. On the other hand, there was a significant possibility that we were dealing with demyelinating processes, particularly multiple sclerosis and neuromyelitis optica, which were ruled out due to not meeting the McDonald and NMOSD criteria, furthermore not responding to prednisolone pulses. Upon analyzing patient outcomes, it was revealed that cases of optic neuritis did not exhibit any improvement in visual field enhancement, as well as our case.
However, it can be noted that papilledema can be effectively treated by correcting the levels of serum calcium. These findings suggest that serum calcium correction may be an optional treatment for papilledema in the context of hypocalcemia, however, in the case of optic neuritis, no ocular improvement should be expected for calcium replacement. Thereby, it is worth mentioning that idiopathic optic neuritis may potentially arise as a consequence of hypocalcemia.
Another hypothesis is that there was a coincidence between hypocalcemia and optic neuritis.
So, in the future, further investigations are crucial for well knowing the underlying mechanisms and management of patients with demyelination conditions that are associated with hypocalcemia.
Acknowledgements
Not applicable.
Author contributions
This article was written by Dr. Yousef Mirmazloomi, who contributed the main text, images, and tables. Dr. Forough Ebrahimtabar assisted with scientific editing and data collection. Dr. Hossein Mozhdehipanah performed the final editing.
Funding
The authors have not received funding.
Data availability
The sequence data that support the findings of this study have been deposited in the Qazvin University of Medical Science under primary accession code ir.qums.rec.1403.063.
Declarations
Consent for publication
The patient has provided written informed consent to publish their personal and clinical details, including any identifying images, as part of this study.
Competing interests
The authors declare no competing interests.
Footnotes
Publisher’s note
Springer Nature remains neutral with regard to jurisdictional claims in published maps and institutional affiliations.
References
Associated Data
Data Availability Statement
The sequence data that support the findings of this study have been deposited in the Qazvin University of Medical Science under primary accession code ir.qums.rec.1403.063.
Optic neuritis, characterized by inflammation of the optic nerve, has been recognized as a clinical entity associated with various systemic and neurological conditions [ 1 ]. While it is often linked to multiple sclerosis (MS) [ 1 ], the coincidence of optic neuritis within the context of hypocalcemia introduces a distinctive and unusual clinical scenario [ 2 ]. Hypocalcemia manifests with a diverse range of symptoms, including both neurological and ocular abnormalities [ 2 , 3 ]. Reports have shown associations between hypocalcemia and optic disc involvement, especially papilledema or optic neuropathy. Notably, some cases have presented symptoms of optic neuritis in the setting of hypoparathyroidism [ 3 ], emphasizing the critical necessity to investigate the relationship between hypocalcemia and optic nerve involvement.
Herein, we report a 43-year-old female patient presented with optic neuritis manifestations and a history of hypocalcemia, so we aim to discuss the connection between systemic calcium imbalances and ocular pathology. This investigation offers a broader perspective on the potential consequences of hypocalcemia on the optic nerve and contributes to the understanding of rare clinical manifestations.
Case report
A 43-year-old female with a history of hypocalcemia and seizures since the age of 10 presented to the Bu Ali Sina Medical Center in Qazvin on October 3, 2022, with sudden left visual acuity loss, painful eye movements, and pulsatile left temporal headache that had started a week before. The patient’s headache did not respond well to painkillers. In the initial examination, the visual field was limited in the left inferior and nasal area, and the visual acuity of the left eye was reduced to 6 of 10, while the right eye was 9 of 10. The left eye Marcus Gunn sign was positive, and fundoscopy showed blurred optic disc margins consistent with left eye papillitis. Other neurological examinations were normal. On October 5th, 2022, a brain and cervical MRI was conducted to rule out multiple sclerosis. The results showed bilateral T1 hyperintense signal within the basal ganglia and thalamus compatible with calcification and some unspecific preventricular hyperintensity changes. (see Fig. 1 b and a).
Brain and cervical MRI. Brain MRI: a . No significant abnormalities were identified in the orbital and parenchymal regions. b . The T1-weighted images with gadolinium contrast showed no evidence of enhancement in the basilar region, optic nerve, or parenchymal areas. c . Unspecific hyperintense lesions of basal ganglia and thalamus were noted on the T1 sequence contrasted with GAD. d . The T2-weighted image showed Bilateral high-intense lesions in the thalamus and BG likely indicative of a mineralization process. e . Non-specific hyperintensities in the periventricular region observed on the FLAIR sequence (do not align with those typical of demyelinating lesions). f . The T1-weighted sagittal view demonstrates hyperintensity in the thalamus. g . T2-weighted (sagittal view) cervical MRI reveals disc bulging at C4-C5 and C5-C6, causing mild cord compression, with no inflammatory plaques present.
As neuroretinitis was a possible diagnosis, an ophthalmology consultation was conducted, which ruled out this possibility.
Due to the patient’s low serum calcium level of 6.1 mg/dL, a serum PTH level test and thyroid ultrasound imaging were performed. The serum PTH level was found to be lower than the normal range (2 mg./dl, normal: 14–65 mg/dl). The thyroid ultrasound imaging showed a 7*6 mm isoechoic nodule with small internal cystic areas and a brief lobulated margin in the middle posterior lobe of the right thyroid (TIRADS III). In addition, there was a slight increase in serum phosphorus level (4.8 MG/DL, normal: 304.5 mg/dl) and a decrease in serum magnesium level (1.5 mg/dl, normal: 1.7–2.2 mg/dl). However, other serum parameters, such as albumin level (3.7 mg/dl) and thyroid hormone levels (T4: 73nmol/l and TSH: 2.6 U/L), MOG (cut-off for the presence of MOG-Ab: 1:3200) were found to be normal.
Methylprednisolone therapy was initiated during the patient’s first hospitalization for a suspected demyelinating process, administered for three days at a dose of 500 mg twice daily (total: 7 doses). At the time of discharge on October 9, 2022, the patient’s symptoms, slightly improved after the serum calcium level was normalized by oral calcium replacement (CA: 9.0 MG/DL) and recommended to oral intake of prednisolone 50 mg which tapered and discontinue within 10 days and oral calcium replacement therapy for calcium depletion.
Following an initial improvement, the patient experienced a recrudescence of her presenting symptoms, including painful eye movements, pulsatile headache, and blurred vision, prompting her return to the medical center on November 7, 2022. A cerebrospinal fluid (CSF) sample was obtained through a lumbar puncture (LP). The results showed a normal opening pressure of 17 cmH2O, a glucose level within the normal range at 48 mg/dl, and a slightly elevated lactate dehydrogenase (LDH) level of 35 units/L. The protein level was also normal at 38 mg/dl, along with other parameters remaining normal. Despite there was no improvement in the patient’s symptoms after LP. No pathological lesions were found in the patient’s orbital MRI conducted after the recurrence of symptoms. The orbital MRI conducted after the recurrence of symptoms revealed no pathological lesions. (Fig. 1 a). The Visual Evoked Potentials (Table 1 ) showed an abnormality of more than 8ms interpeak latency of p100 latency on the left side compared to the right side, as well as low amplitude on the left side. Other laboratory findings included negative NMO AB (IgG) (AQP4) and C ANCA, anti-phospholipid antibody (IgG) within the normal range, normal C3 and CH50 levels, negative anti-double-stranded DNA, negative anti-HCV, HIV (Ab & Ag), and HBS (Ag & Ab), negative HLA B5, and negative CSF elect-OCB. The patient followed up for one year. Although the patient’s initial headache resolved completely, her visual acuity declined progressively to 4/10 without any response to treatment.
Table 1 VEP wave Latency N75 P100 N145 Right
A1
66.9ms 96.9ms 124.5ms Left
A1
76.5ms 110.1ms 125.1ms Abnormal pattern study due to left-side interpeak latency of P100 being more than 8 ms compared to the related right side, along with low amplitude on the left side
VEP
Abnormal pattern study due to left-side interpeak latency of P100 being more than 8 ms compared to the related right side, along with low amplitude on the left side
Discussion
Hypocalcemia can cause numerous health issues affecting various bodily systems such as the neuromuscular, cardiovascular, and ocular systems [ 4 ]. Although muscle cramps, tetany, and seizures are commonly associated with hypocalcemia; ocular symptoms such as cataracts, papilledema, and optic neuritis may also occur [ 4 , 5 ]. Analyzing past cases uncovers some interesting similarities around the ocular manifestations. While papilledema is the most common sign [ 6 – 8 ], there have been a few reports where optic neuritis has occurred in the context of hypocalcemia as well [ 9 ]. It is important to note that increased intracranial pressure is a prevalent factor for such cases, and the link between optic nerve involvement and raised intracranial pressure is well-established [ 6 , 8 ]. However, it is worth noting that there are some rare cases where the elevation of ICP is absent [ 9 ], as observed in our case. One of the most similar cases to ours, presented as a 54-year-old man who suffered from optic neuritis due to primary hypoparathyroidism. The patient’s lumbar puncture revealed an opening pressure of 21 cm, and their serum calcium level was below the normal range at 1.32 mmol/L [ 9 ]. Due to lacking evidence of increased intracranial pressure in our case, which is the most recognized pathology for ocular nerve involvement, underscores the importance of investigating other etiological factors and pathways. Therefore, it is crucial to conduct a comprehensive evaluation of patients presenting with visual symptoms, particularly those with normal ICP levels, to identify other possible causes of optic nerve inflammation. On the other hand, there was a significant possibility that we were dealing with demyelinating processes, particularly multiple sclerosis and neuromyelitis optica, which were ruled out due to not meeting the McDonald and NMOSD criteria, furthermore not responding to prednisolone pulses. Upon analyzing patient outcomes, it was revealed that cases of optic neuritis did not exhibit any improvement in visual field enhancement, as well as our case.
However, it can be noted that papilledema can be effectively treated by correcting the levels of serum calcium. These findings suggest that serum calcium correction may be an optional treatment for papilledema in the context of hypocalcemia, however, in the case of optic neuritis, no ocular improvement should be expected for calcium replacement. Thereby, it is worth mentioning that idiopathic optic neuritis may potentially arise as a consequence of hypocalcemia.
Another hypothesis is that there was a coincidence between hypocalcemia and optic neuritis.
So, in the future, further investigations are crucial for well knowing the underlying mechanisms and management of patients with demyelination conditions that are associated with hypocalcemia.
Acknowledgements
Not applicable.
Author contributions
This article was written by Dr. Yousef Mirmazloomi, who contributed the main text, images, and tables. Dr. Forough Ebrahimtabar assisted with scientific editing and data collection. Dr. Hossein Mozhdehipanah performed the final editing.
Funding
The authors have not received funding.
Data availability
The sequence data that support the findings of this study have been deposited in the Qazvin University of Medical Science under primary accession code ir.qums.rec.1403.063.
Declarations
Consent for publication
The patient has provided written informed consent to publish their personal and clinical details, including any identifying images, as part of this study.
Competing interests
The authors declare no competing interests.
Footnotes
Publisher’s note
Springer Nature remains neutral with regard to jurisdictional claims in published maps and institutional affiliations.
References
Associated Data
Data Availability Statement
The sequence data that support the findings of this study have been deposited in the Qazvin University of Medical Science under primary accession code ir.qums.rec.1403.063.