MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1101/mcs.a005611

Медицинская библиотека · Cold Spring Harbor molecular case studies · 2020

Postmortem diagnosis of PPA2-associated sudden cardiac death from dried blood spot in a neonate presenting with vocal cord paralysis.

Sanford Erica, Jones Marilyn C, Brigger Matthew, Hammer Monia, Giudugli Lucia, Kingsmore Stephen F, Dimmock David, Bainbridge Matthew N

Клинический случайСтатьяПоддержка NIH: внешняя программаПеревод в очереди

Аннотация

Biallelic variants in inorganic pyrophosphatase 2 (PPA2) are known to cause infantile sudden cardiac failure (OMIM #617222), but relatively little is known about phenotypic variability of these patients prior to their death. We report a 5-wk-old male with bilateral vocal cord paralysis and hypertension who had a sudden unexpected cardiac death. Subsequently, molecular autopsy via whole-genome sequencing from newborn dried blood spot identified compound heterozygous mutations in PPA2, with a paternally inherited, pathogenic missense variant (c.514G > A; p.Glu172Lys) and a novel, maternally inherited missense variant of uncertain significance (c.442A > T; p.Thr148Ser). This report expands the presenting phenotype of patients with PPA2 variants. It also highlights the utility of dried blood spots for postmortem molecular diagnosis.

Для цитирования: Sanford Erica, Jones Marilyn C, Brigger Matthew, Hammer Monia, Giudugli Lucia, Kingsmore Stephen F, Dimmock David, Bainbridge Matthew N. Postmortem diagnosis of PPA2-associated sudden cardiac death from dried blood spot in a neonate presenting with vocal cord paralysis.. Cold Spring Harbor molecular case studies. 2020. DOI: 10.1101/mcs.a005611.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.