MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1111/cge.70084

Медицинская библиотека · Clinical genetics · 2025

Novel MBTPS1 Variants and Cutis Laxa Phenotype in the 8th Reported Case of Spondyloepiphyseal Dysplasia, Kondo-Fu Type.

Lucas-Castro Elsa, Diaz-González Francisca, Modamio-Høybjor Silvia, Parrón-Pajares Manuel, Pajares Sonia, Gort Laura, Nevado Julián, Lapunzina Pablo, Leiva-Gea Antonio, Heath Karen E

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод в очереди

Аннотация

Spondyloepiphyseal dysplasia, Kondo-Fu (SEDKF) type is a rare skeletal dysplasia caused by biallelic variants in MBTPS1. To date, only seven SEDKF cases have been reported in the literature. Here, we report the eighth, a 20-year-old male presenting with severe disproportionate short stature, spondyloepiphyseal dysplasia, and the previously unreported feature of cutis laxa, which led to the clinical suspicion of geroderma osteodysplasica. Whole exome sequencing identified compound heterozygosity for a predicted splicing variant and a complete gene deletion in the patient. Functional validation using RNA splicing assays confirmed aberrant splicing, establishing the molecular diagnosis of SEDKF. This case broadens the clinical and molecular spectrum of MBTPS1-related disorders by presenting a novel combination of variants and phenotypic features.

Для цитирования: Lucas-Castro Elsa, Diaz-González Francisca, Modamio-Høybjor Silvia, Parrón-Pajares Manuel, Pajares Sonia, Gort Laura, Nevado Julián, Lapunzina Pablo, Leiva-Gea Antonio, Heath Karen E. Novel MBTPS1 Variants and Cutis Laxa Phenotype in the 8th Reported Case of Spondyloepiphyseal Dysplasia, Kondo-Fu Type.. Clinical genetics. 2025. DOI: 10.1111/cge.70084.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.