MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1111/bjh.19176

Медицинская библиотека · British journal of haematology · 2023

A rare homozygous variant in TERT gene causing variable bone marrow failure, fragility fractures, rib anomalies and extremely short telomere lengths with high serum IgE.

Elbadry Mahmoud I, Tawfeek Ahmed, Hirano Tomonori, El-Mokhtar Mohamed A, Kenawey Mohamed, Helmy Ahmed M, Ogawa Seishi, Mughal M Zulf, Nannya Yasuhito

СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод в очереди

Аннотация

By whole exome sequencing, we identified a homozygous c.2086 C→T (p.R696C) TERT mutation in patients who present with a spectrum of variable bone marrow failure (BMF), raccoon eyes, dystrophic nails, rib anomalies, fragility fractures (FFs), high IgE level, extremely short telomere lengths (TLs), and skewed numbers of cytotoxic T cells with B and NK cytopenia. Haploinsufficiency in the other family members resulted in short TL and osteopenia. These patients also had the lowest bone mineral density Z-score compared to other BMF-patients. Danazol/zoledronic acid improved the outcomes of BMF and FFs. This causative TERT variant has been observed in one family afflicted with dyskeratosis congenita (DC), and thus, we also define a second report and new phenotype related to the variant which should be suspected in severe cases of DC with co-existent BMF, FFs, high IgE level and rib anomalies.

Для цитирования: Elbadry Mahmoud I, Tawfeek Ahmed, Hirano Tomonori, El-Mokhtar Mohamed A, Kenawey Mohamed, Helmy Ahmed M, Ogawa Seishi, Mughal M Zulf, Nannya Yasuhito. A rare homozygous variant in TERT gene causing variable bone marrow failure, fragility fractures, rib anomalies and extremely short telomere lengths with high serum IgE.. British journal of haematology. 2023. DOI: 10.1111/bjh.19176.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.