m+Medelevator.RU
← Поиск публикаций
Journal of human genetics · 2022

Exon skipping caused by splicing mutation in TNNT1 nemaline myopathy.

СтатьяНазвание и аннотация: Перевод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Wang Guangyu, Zhao Dandan, Yan Chuanzhu, Lin Pengfei

Аннотация

The TNNT1 gene encoding the slow skeletal muscle TnT has been identified as a causative gene for nemaline myopathy. TNNT1 nemaline myopathy is mainly characterized by neonatal-onset muscle weakness, pectus carinatum and respiratory insufficiency. Herein, we report on a Chinese girl with TNNT1 nemaline myopathy with mild clinical phenotypes without thoracic deformities or decreased respiratory function. Muscle biopsy showed moderate to marked type 1 fiber atrophy and nemaline rods. Next-generation sequencing identified the compound heterozygous c. 587dupA (p. D196Efs*41) and c. 387+5G>A mutations in the TNNT1 gene according to the transcript NM_003283.4. RNA sequencing revealed complete exon 9 skipping caused by the c. 387+5G>A mutation. Through quantitative PCR, we found that both the truncation c. 587dupA (p. D196Efs*41) and the splicing c. 387+5G>A mutations triggered nonsense-mediated mRNA decay (NMD). Western blotting showed the residual amount of the truncated TNNT1 protein by deletion of exon 9, which may ameliorate the disease to some extent.

Предметные рубрики MeSH

ИП Урсолов Владлен Сергеевич

ИНН 500118482352 · ОГРНИП 314500117700049

Реквизиты и контакты