MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1111/cge.14703

Медицинская библиотека · Clinical genetics · 2025

A Novel NUP85 Variant Expanding the Phenotypic Spectrum of NUP85-Associated Steroid-Resistant Nephrotic Syndrome.

Kurt-Şükür Eda Didem, Timucin Emel, Baştuğ Turgut, Ozaltin Fatih

СтатьяКлинический случайПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод в очереди

Аннотация

Steroid-resistant nephrotic syndrome (SRNS) is a severe kidney disorder linked to over 60 genes, including NUP85, which plays a key role in nuclear pore function and glomerulogenesis. We identified a novel homozygous NUP85 variant (NM_024844.5: c.1379G > A, p.Arg460Gln) in a pediatric SRNS patient who also presented with cleft lip-palate and mild intellectual disability, marking the first reported association of these phenotypes with a NUP85 variant. Molecular dynamics simulations revealed that the variant destabilizes the protein's helix bundle, providing mechanistic insights into its potential pathogenic effects. This study broadens the known phenotypic spectrum of NUP85-related conditions and highlights the value of computational tools, such as molecular dynamics, in unraveling the impact of novel variants.

Для цитирования: Kurt-Şükür Eda Didem, Timucin Emel, Baştuğ Turgut, Ozaltin Fatih. A Novel NUP85 Variant Expanding the Phenotypic Spectrum of NUP85-Associated Steroid-Resistant Nephrotic Syndrome.. Clinical genetics. 2025. DOI: 10.1111/cge.14703.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.