MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/0925-4439(95)00114-x

Медицинская библиотека · Biochimica et biophysica acta · 1996

Non-rhizomelic and rhizomelic chondrodysplasia punctata within a single complementation group.

Motley A M, Tabak H F, Smeitink J A, Poll-The B T, Barth P G, Wanders R J

Сравнительное исследованиеСтатьяПеревод в очереди

Аннотация

Several patients have been described recently who suffer from a non-rhizomelic type of chondrodysplasia punctata (CDP), but who show all the biochemical abnormalities characteristic of the rhizomelic form of chondrodysplasia punctata (RCDP), a peroxisomal disorder. We have used protease protection experiments and microinjection of reporter-protein-encoding expression plasmids to show that peroxisomal thiolase fails to be imported into peroxisomes in cells from non-rhizomelic CDP patients, as has already been found in cells from classical RCDP patients. Furthermore, complementation analysis after somatic cell fusion indicates that the non-rhizomelic CDP patients are impaired in the same gene as classical RCDP patients. We conclude that defects in a single gene can give rise to both clinical phenotypes.

Для цитирования: Motley A M, Tabak H F, Smeitink J A, Poll-The B T, Barth P G, Wanders R J. Non-rhizomelic and rhizomelic chondrodysplasia punctata within a single complementation group.. Biochimica et biophysica acta. 1996. DOI: 10.1016/0925-4439(95)00114-x.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.