MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1007/s00415-015-7896-z

Медицинская библиотека · Journal of neurology · 2015

A patient with PMP22-related hereditary neuropathy and DBH-gene-related dysautonomia.

Bartoletti-Stella Anna, Chiaro Giacomo, Calandra-Buonaura Giovanna, Contin Manuela, Scaglione Cesa, Barletta Giorgio, Cecere Annagrazia, Garagnani Paolo, Tieri Paolo, Ferrarini Alberto, Piras Silvia, Franceschi Claudio, Delledonne Massimo, Cortelli Pietro, Capellari Sabina

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод в очереди

Аннотация

Recurrent focal neuropathy with liability to pressure palsies is a relatively frequent autosomal-dominant demyelinating neuropathy linked to peripheral myelin protein 22 (PMP22) gene deletions. The combination of PMP22 gene mutations with other genetic variants is known to cause a more severe phenotype than expected. We present the case of a patient with severe orthostatic hypotension since 12 years of age, who inherited a PMP22 gene deletion from his father. Genetic double trouble was suspected because of selective sympathetic autonomic disturbances. Through exome-sequencing analysis, we identified two novel mutations in the dopamine beta hydroxylase gene. Moreover, with interactome analysis, we excluded a further influence on the origin of the disease by variants in other genes. This case increases the number of unique patients presenting with dopamine-β-hydroxylase deficiency and of cases with genetically proven double trouble. Finding the right, complete diagnosis is crucial to obtain adequate medical care and appropriate genetic counseling.

Для цитирования: Bartoletti-Stella Anna, Chiaro Giacomo, Calandra-Buonaura Giovanna, Contin Manuela, Scaglione Cesa, Barletta Giorgio, Cecere Annagrazia, Garagnani Paolo, Tieri Paolo, Ferrarini Alberto, Piras Silvia, Franceschi Claudio, Delledonne Massimo, Cortelli Pietro, Capellari Sabina. A patient with PMP22-related hereditary neuropathy and DBH-gene-related dysautonomia.. Journal of neurology. 2015. DOI: 10.1007/s00415-015-7896-z.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.