MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1136/bcr-2013-202652

Медицинская библиотека · BMJ case reports · 2014

Infant case of lysosomal acid lipase deficiency: Wolman's disease.

Sadhukhan Meghmala, Saha Amit, Vara Roshni, Bhaduri Bim

Клинический случайСтатьяПеревод в очереди

Аннотация

Lysosomal acid lipase (LAL) deficiency is a rare autosomal recessive disorder which causes two distinct clinical phenotypes: Wolman's disease and cholesterol ester storage disease. LAL hydrolyses LDL-derived triglycerides and cholesterol esters to glycerol or cholesterol and free fatty acids. Its deficiency leads to accumulation of intracellular triglycerides and/or cholesterol esters. In early onset LAL deficiency, clinical manifestations start in the first few weeks of life with persistent vomiting, failure to thrive, hepatosplenomegaly, liver dysfunction and hepatic failure. Adrenal calcification is a striking feature but is present in only about 50% of cases. We report a case of an infant presenting with vomiting, diarrhoea, hepatosplenomegaly and poor weight gain that was subsequently diagnosed as Wolman's disease. He was entered into a clinical trial for LAL replacement therapy. This case reinforces that early onset LAL deficiency should be considered in a baby presenting with failure to thrive, gastrointestinal symptoms and hepatosplenomegaly.

Для цитирования: Sadhukhan Meghmala, Saha Amit, Vara Roshni, Bhaduri Bim. Infant case of lysosomal acid lipase deficiency: Wolman's disease.. BMJ case reports. 2014. DOI: 10.1136/bcr-2013-202652.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.