MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1038/jhg.2015.174

Медицинская библиотека · Journal of human genetics · 2016

SOFT syndrome caused by compound heterozygous mutations of POC1A and its skeletal manifestation.

Ko Jung Min, Jung Soyoon, Seo Jieun, Shin Choong Ho, Cheong Hae Il, Choi Murim, Kim Ok-Hwa, Cho Tae-Joon

Клинический случайСтатьяОбзорПеревод в очереди

Аннотация

SOFT syndrome (MIM614813) is an extremely rare primordial dwarfism characterized by short stature, onychodysplasia, facial dysmorphism and hypotrichosis, which is caused by biallelic mutations in the POC1A gene. Only 19 patients with mutation-confirmed SOFT syndrome have been reported to date, all of whom carried homozygous variants that were strongly associated with consanguineous marriages. We report an 8.5-year-old boy with SOFT syndrome showing primordial dwarfism, no effect of growth-hormone therapy and skeletal dysplasia. This is the first report of compound heterozygous variants in POC1A, one previously reported and the other novel. A characteristic skeletal manifestation is reported.

Для цитирования: Ko Jung Min, Jung Soyoon, Seo Jieun, Shin Choong Ho, Cheong Hae Il, Choi Murim, Kim Ok-Hwa, Cho Tae-Joon. SOFT syndrome caused by compound heterozygous mutations of POC1A and its skeletal manifestation.. Journal of human genetics. 2016. DOI: 10.1038/jhg.2015.174.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.