MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1126/scitranslmed.3006247

Медицинская библиотека · Science translational medicine · 2013

Postnatal soluble FGFR3 therapy rescues achondroplasia symptoms and restores bone growth in mice.

Garcia Stéphanie, Dirat Béatrice, Tognacci Thomas, Rochet Nathalie, Mouska Xavier, Bonnafous Stéphanie, Patouraux Stéphanie, Tran Albert, Gual Philippe, Le Marchand-Brustel Yannick, Gennero Isabelle, Gouze Elvire

СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод в очереди

Аннотация

Achondroplasia is a rare genetic disease characterized by abnormal bone development, resulting in short stature. It is caused by a single point mutation in the gene coding for fibroblast growth factor receptor 3 (FGFR3), which leads to prolonged activation upon ligand binding. To prevent excessive intracellular signaling and rescue the symptoms of achondroplasia, we have developed a recombinant protein therapeutic approach using a soluble form of human FGFR3 (sFGFR3), which acts as a decoy receptor and prevents FGF from binding to mutant FGFR3. sFGFR3 was injected subcutaneously to newborn Fgfr3(ach/+) mice-the mouse model of achondroplasia-twice per week throughout the growth period during 3 weeks. Effective maturation of growth plate chondrocytes was restored in bones of treated mice, with a dose-dependent enhancement of skeletal growth in Fgfr3(ach/+) mice. This resulted in normal stature and a significant decrease in mortality and associated complications, without any evidence of toxicity. These results describe a new approach for restoring bone growth and suggest that sFGFR3 could be a potential therapy for children with achondroplasia and related disorders.

Для цитирования: Garcia Stéphanie, Dirat Béatrice, Tognacci Thomas, Rochet Nathalie, Mouska Xavier, Bonnafous Stéphanie, Patouraux Stéphanie, Tran Albert, Gual Philippe, Le Marchand-Brustel Yannick, Gennero Isabelle, Gouze Elvire. Postnatal soluble FGFR3 therapy rescues achondroplasia symptoms and restores bone growth in mice.. Science translational medicine. 2013. DOI: 10.1126/scitranslmed.3006247.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.