MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1182/blood-2013-01-481499

Медицинская библиотека · Blood · 2013

A case of paroxysmal nocturnal hemoglobinuria caused by a germline mutation and a somatic mutation in PIGT.

Krawitz Peter M, Höchsmann Britta, Murakami Yoshiko, Teubner Britta, Krüger Ulrike, Klopocki Eva, Neitzel Heidemarie, Hoellein Alexander, Schneider Christina, Parkhomchuk Dmitri, Hecht Jochen, Robinson Peter N, Mundlos Stefan, Kinoshita Taroh, Schrezenmeier Hubert

Клинический случайСравнительное исследованиеСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод в очереди

Аннотация

To ascertain the genetic basis of a paroxysmal nocturnal hemoglobinuria (PNH) case without somatic mutations in PIGA, we performed deep next-generation sequencing on all exons of known genes of the glycosylphosphatidylinositol (GPI) anchor synthesis pathway. We identified a heterozygous germline splice site mutation in PIGT and a somatic 8-MB deletion in granulocytes affecting the other copy of PIGT. PIGA is essential for GPI anchor synthesis, whereas PIGT is essential for attachment of the preassembled GPI anchor to proteins. Although a single mutation event in the X-chromosomal gene PIGA is known to cause GPI-anchored protein deficiency, 2 such hits are required in the autosomal gene PIGT. Our data indicate that PNH can occur even in the presence of fully assembled GPI if its transfer to proteins is defective in hematopoietic stem cells.

Для цитирования: Krawitz Peter M, Höchsmann Britta, Murakami Yoshiko, Teubner Britta, Krüger Ulrike, Klopocki Eva, Neitzel Heidemarie, Hoellein Alexander, Schneider Christina, Parkhomchuk Dmitri, Hecht Jochen, Robinson Peter N, Mundlos Stefan, Kinoshita Taroh, Schrezenmeier Hubert. A case of paroxysmal nocturnal hemoglobinuria caused by a germline mutation and a somatic mutation in PIGT.. Blood. 2013. DOI: 10.1182/blood-2013-01-481499.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.