MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1038/s10038-020-00866-x

Медицинская библиотека · Journal of human genetics · 2020

Adrenoleukodystrophy siblings with a novel ABCD1 missense variant presenting with phenotypic differences: a case report and literature review.

Shibata Yuka, Matsushima Masaaki, Matsukawa Takashi, Ishiura Hiroyuki, Tsuji Shoji, Yabe Ichiro

Клинический случайСравнительное исследованиеСтатьяОбзорПеревод в очереди

Аннотация

Adrenoleukodystrophy (ALD) is an X-linked disease that affects primarily the white matter of the central nervous system and adrenal cortex. A correlation between genotypes and phenotypes has not been observed. Here, we present two Japanese siblings with a novel missense variant (c.1887T > G) in the ABCD1 gene who presented with different clinical phenotypes, i.e., adolescent cerebral and cerebello-brainstem types. We also review the literature focusing on the variation in the clinical phenotypes within ALD families. In our review, 61.9% of sibling pairs presented with the same clinical type of ALD and 59.1% of sibling pairs presented with a similar age of onset. Conversely, 15.4% of sibling pairs had a similar age of onset, but different clinical types of ALD. To observe the correlation between genotypes and phenotypes, it is important to diagnose early and to accumulate reports describing age of onset, first onset symptom, and progression of the symptom.

Для цитирования: Shibata Yuka, Matsushima Masaaki, Matsukawa Takashi, Ishiura Hiroyuki, Tsuji Shoji, Yabe Ichiro. Adrenoleukodystrophy siblings with a novel ABCD1 missense variant presenting with phenotypic differences: a case report and literature review.. Journal of human genetics. 2020. DOI: 10.1038/s10038-020-00866-x.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.