MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/j.jocn.2015.01.014

Медицинская библиотека · Journal of clinical neuroscience : official journal of the Neurosurgical Society of Australasia · 2015

Exome sequencing reveals novel SPG11 mutation in hereditary spastic paraplegia with complicated phenotypes.

Li Yu-sheng, Mao Cheng-yuan, Shi Chang-he, Song Bo, Wu Jun, Qin Jie, Ji Yan, Niu Hui-xia, Luo Hai-yang, Shang Dan-dan, Sun Shi-lei, Xu Yu-ming

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод в очереди

Аннотация

We used a combined approach of whole-exome sequencing and candidate mutation validation to identify the disease-causing gene in a hereditary spastic paraplegia (HSP) patient with lower motor neuron involvement, mild cerebellar signs and dysgenesis of the corpus callosum. HSP is a clinically and genetically heterogeneous neurodegenerative disorder characterized by degeneration of the corticospinal tract motor neurons and resulting in progressive lower limb spasticity, often with a complicated phenotype. We identified novel compound heterozygous mutations in the SPG11 gene in this patient as follows: a mutation in exon 32, c.6194C > G transition (p.S2056X) and a novel c.5121+1C > T splicing mutation. Our finding suggests that these novel compound heterozygous mutations in SPG11 are associated with HSP and lower motor neuron involvement, mild cerebellar signs and dysgenesis of the corpus callosum. This study also demonstrates that exome sequencing is an efficient and rapid diagnostic tool for identifying the causes of some complex and genetically heterogeneous neurodegenerative diseases.

Для цитирования: Li Yu-sheng, Mao Cheng-yuan, Shi Chang-he, Song Bo, Wu Jun, Qin Jie, Ji Yan, Niu Hui-xia, Luo Hai-yang, Shang Dan-dan, Sun Shi-lei, Xu Yu-ming. Exome sequencing reveals novel SPG11 mutation in hereditary spastic paraplegia with complicated phenotypes.. Journal of clinical neuroscience : official journal of the Neurosurgical Society of Australasia. 2015. DOI: 10.1016/j.jocn.2015.01.014.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.