m+Medelevator.RU
← Поиск публикаций
Amyloid : the international journal of experimental and clinical investigation : the official journal of the International Society of Amyloidosis · 2014

Novel gelsolin variant as the cause of nephrotic syndrome and renal amyloidosis in a large kindred.

СтатьяПоддержка NIH: внешняя программаПоддержка исследования: вне правительства СШАНазвание и аннотация: Перевод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Efebera Yvonne A, Sturm Amy, Baack Elizabeth C, Hofmeister Craig C, Satoskar Anjali, Nadasdy Tibor, Nadasdy Gyongyi, Benson Don M, Gillmore Julian D, Hawkins Philip N, Rowczenio Dorota

Аннотация

Familial Amyloidosis of Finnish type (FAF) is a rare type of autosomal dominant hereditary amyloidosis associated with genetic variants of gelsolin. Three amyloidogenic mutations have previously been reported characteristically presenting with ophthalmologic abnormalities, progressive cranial neuropathy and cutis laxa. We report a novel gelsolin variant in a 62-year-old man with nephrotic range proteinuria of 13.2 grams/day as the only presenting symptom. Renal biopsy followed by laser micro-dissection and mass spectrometry showed amyloidosis derived from gelsolin. DNA sequencing revealed the novel gelsolin mutation (c.633C > A) encoding p.N211K protein variant. Four of 13 asymptomatic family members were found to be heterozygous for the p.N211K mutation, three of whom had proteinuria of varying degree including one who proceeded to renal biopsy and was confirmed to have renal amyloidosis. Follow-up of these cases might give us more insight into pathogenicity and potential treatment strategy of this atypical presentation of gelsolin amyloidosis.

Предметные рубрики MeSH

ИП Урсолов Владлен Сергеевич

ИНН 500118482352 · ОГРНИП 314500117700049

Реквизиты и контакты