MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1007/s10528-005-1068-2

Медицинская библиотека · Biochemical genetics · 2005

Defective glycosaminoglycan substitution of decorin in a patient with progeroid syndrome is a direct consequence of two point mutations in the galactosyltransferase I (beta4GalT-7) gene.

Götte Martin, Kresse Hans

СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод в очереди

Аннотация

The small dermatan sulfate proteoglycan decorin is involved in the regulation of collagen fibrillogenesis, cell adhesion and migration, and growth factor signaling. In a progeroid patient carrying two point mutations in beta4 galactosyltransferase I (beta4GalT-7) only 50% of the decorin core protein molecules are substituted with glycosaminoglycan chains. We expressed decorin, as well as wild-type and mutant alleles of beta4GalT-7 in galactosyltransferase-deficient CHO618 cells. Decorin was less efficiently substituted with glycosaminoglycan chains upon expression of beta4GalT-7(186D) compared to beta4GalT-7-expressing cells. Decorin from beta4GalT-7-expressing cells displayed increased molecular heterogeneity. Decorin glycosaminoglycan chains were completely susceptible to chondroitinase ABC treatment. Cells expressing beta4GalT-7(206P) did not synthesize the proteoglycanform of decorin. Thus, the beta4GalT-7 mutations directly affect the molecular phenotype of decorin observed in a patient with the progeroid form of Ehlers-Danlos syndrome, which may be a major mechanistic cause for the skin and wound healing defects observed in this patient.

Для цитирования: Götte Martin, Kresse Hans. Defective glycosaminoglycan substitution of decorin in a patient with progeroid syndrome is a direct consequence of two point mutations in the galactosyltransferase I (beta4GalT-7) gene.. Biochemical genetics. 2005. DOI: 10.1007/s10528-005-1068-2.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.