m+Medelevator.RU
← Поиск публикаций
The Journal of investigative dermatology · 1995

Identification of a homozygous exon-skipping mutation in the LAMC2 gene in a patient with Herlitz's junctional epidermolysis bullosa.

СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПоддержка службы здравоохранения СШАНазвание и аннотация: Перевод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Vailly J, Pulkkinen L, Christiano A M, Tryggvason K, Uitto J, Ortonne J P, Meneguzzi G

Аннотация

We describe a family with the Herlitz type of junctional epidermolysis bullosa, in which the disease is associated with a homozygous splice-site mutation in the gamma 2-chain gene (LAMC2) of laminin-5. The mutation consists of a G-to-T substitution resulting in the out-of-frame skipping of exon 7, a frame shift, and premature stop codon accompanied by a severe reduction in the level of mRNA from the mutant allele. The distribution of the wild-type and mutated gamma 2-chain alleles in family members implicates the mutation in the pathology and confirms the haplotypes of the healthy carriers previously determined by genetic linkage analysis. Our results confirm that the lethal Herlitz junctional epidermolysis bullosa phenotype is caused by mutations resulting in an altered synthesis of laminin-5.

Предметные рубрики MeSH