MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/j.braindev.2016.12.001

Медицинская библиотека · Brain & development · 2017

Symmetrical thalamic calcification: A trio whole exome sequencing negative series.

Gorman Kathleen Mary, Aird John James, Conroy Judith, Devaney Deirdre, Farrell Michael, King Mary Dolores

СтатьяПеревод в очереди

Аннотация

Symmetrical thalamic calcification or bilateral symmetrical thalamic gliosis presents at delivery with hypertonia, fixed flexion contractures and prominent bulbar signs, without preceding perinatal asphyxia. At post-mortem, there is evidence of bilateral symmetrical selective thalamic neuronal encrustation and gliosis. To date, 27 cases are published with no underlying diagnosis identified. Two affected children from singleton pregnancies were reported and therefore, a genetic cause proposed. No previous reports have performed genetic testing to confirm or reject this hypothesis. We report three additional cases of this rare condition, expanding the clinical and pathological phenotype. We performed trio whole exome sequencing, the first in this cohort of patients, and did not identify a pathogenic variant. As postulated in the original report, the likely underlying mechanism is antenatal hypoxia in the third trimester.

Для цитирования: Gorman Kathleen Mary, Aird John James, Conroy Judith, Devaney Deirdre, Farrell Michael, King Mary Dolores. Symmetrical thalamic calcification: A trio whole exome sequencing negative series.. Brain & development. 2017. DOI: 10.1016/j.braindev.2016.12.001.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.