MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/j.pediatrneurol.2006.08.007

Медицинская библиотека · Pediatric neurology · 2007

Early-onset ophthalmoplegia in Leigh-like syndrome due to NDUFV1 mutations.

Laugel Vincent, This-Bernd Valérie, Cormier-Daire Valérie, Speeg-Schatz Claude, de Saint-Martin Anne, Fischbach Michel

Клинический случайСтатьяПеревод в очереди

Аннотация

Mitochondrial disorders can be linked to mutations in both mitochondrial and nuclear deoxyribonucleic acid, corresponding to various clinical phenotypes. Mutations in nuclear genes, including NDUFV1, have been associated with severe encephalomyopathies in infants, but genotype-phenotype correlations have remained elusive. This report details the complete clinical, biochemical, and molecular data of a 7-year-old male who presented at the age of 7 months with progressive ophthalmoplegia and later developed cerebellar ataxia, spasticity, and dystonia. Complex I deficiency was demonstrated in muscle, and two pathogenic missense mutations were present in the NDUFV1 gene. Ketogenic diet has seemingly improved the oculomotor palsy but has been unable to correct other neurologic symptoms. Considering other cases from the literature, this report broadens our understanding of genotype-phenotype correlations for NDUFV1 mutations and illustrates a potential and partial efficacy of ketogenic diet in complex I deficient patients.

Для цитирования: Laugel Vincent, This-Bernd Valérie, Cormier-Daire Valérie, Speeg-Schatz Claude, de Saint-Martin Anne, Fischbach Michel. Early-onset ophthalmoplegia in Leigh-like syndrome due to NDUFV1 mutations.. Pediatric neurology. 2007. DOI: 10.1016/j.pediatrneurol.2006.08.007.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.