MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/j.ejpn.2019.02.002

Медицинская библиотека · European journal of paediatric neurology : EJPN : official journal of the European Paediatric Neurology Society · 2019

Expanding phenotype of mitochondrial depletion syndrome in association with TWNK mutations.

Sukhudyan Biayna, Gevorgyan Ani, Sarkissian Ashot, Boltshauser Eugen

Клинический случайСтатьяПеревод в очереди

Аннотация

Mitochondrial DNA depletion syndromes (MDS) are a group of clinically and genetically heterogeneous autosomal recessive disorders characterized by a reduction of mtDNA. We report two siblings of Armenian origin with early onset neurodegenerative disease characterized by encephalopathy, severe hypotonia, facial dyskinetic movements, abnormal eye movements, severe failure to thrive, and abnormal renal and hepatic function. Sanger sequencing confirmed two variants in the C10orf2 gene (TWNK) and indicated a diagnosis of MDS. Our recent observation confirms that nephrocalcinosis and proximal tubulopathy can be a part of a clinical picture of MDS associated with TWNK mutations and document peculiar ocular and orobuccolingual dyskinesias. Wrist myoclonia and tongue tremor were new clinical features in our patients. We suggest that the above-mentioned clinical constellation could potentially provide the basis for the diagnosis of MDS.

Для цитирования: Sukhudyan Biayna, Gevorgyan Ani, Sarkissian Ashot, Boltshauser Eugen. Expanding phenotype of mitochondrial depletion syndrome in association with TWNK mutations.. European journal of paediatric neurology : EJPN : official journal of the European Paediatric Neurology Society. 2019. DOI: 10.1016/j.ejpn.2019.02.002.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.