MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/0960-8966(92)90005-q

Медицинская библиотека · Neuromuscular disorders : NMD · 1992

Myopathology and a mitochondrial DNA deletion in the Pearson marrow and pancreas syndrome.

de Vries D D, Buzing C J, Ruitenbeek W, van der Wouw M P, Sperl W, Sengers R C, Trijbels J M, van Oost B A

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

A patient with the Pearson marrow and pancreas syndrome is presented. She showed an anaemia with neutropenia and thrombopenia, failure to thrive, diarrhoea, disturbed glucose homeostasis and lactic acidosis. An exocrine pancreatic insufficiency was lacking. The disease followed a fatal course. Biochemical investigations of skeletal muscle revealed a disturbed mitochondrial energy metabolism, while many ultrastructural abnormal features were observed in the muscle tissue. Molecular genetic studies showed a de novo deletion in the mitochondrial DNA (mtDNA), different in size from the already published deletions and flanked by two 4 bp direct repeats, interspaced by 4-5 non-repeated nucleotides. mtDNA from 12 other tissues showed the same deletion in different percentages. No obvious relation between these percentages and tissue dysfunction was found. In spite of an open reading frame of 74 codons, only little transcription product of the genomic region resulting from the deletion was found.

Для цитирования: de Vries D D, Buzing C J, Ruitenbeek W, van der Wouw M P, Sperl W, Sengers R C, Trijbels J M, van Oost B A. Myopathology and a mitochondrial DNA deletion in the Pearson marrow and pancreas syndrome.. Neuromuscular disorders : NMD. 1992. DOI: 10.1016/0960-8966(92)90005-q.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.