MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1371/journal.pone.0233017

Медицинская библиотека · PloS one · 2020

Myotonia congenita and periodic hypokalemia paralysis in a consanguineous marriage pedigree: Coexistence of a novel CLCN1 mutation and an SCN4A mutation.

Zhao Chenyu, Tang DongFang, Huang Hui, Tang Haiyan, Yang Yuan, Yang Min, Luo Yingying, Tao Huai, Tang Jianguang, Zhou Xi, Shi Xiaoliu

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Myotonia congenita and hypokalemic periodic paralysis type 2 are both rare genetic channelopathies caused by mutations in the CLCN1 gene encoding voltage-gated chloride channel CLC-1 and the SCN4A gene encoding voltage-gated sodium channel Nav1.4. The patients with concomitant mutations in both genes manifested different unique symptoms from mutations in these genes separately. Here, we describe a patient with myotonia and periodic paralysis in a consanguineous marriage pedigree. By using whole-exome sequencing, a novel F306S variant in the CLCN1 gene and a known R222W mutation in the SCN4A gene were identified in the pedigree. Patch clamp analysis revealed that the F306S mutant reduced the opening probability of CLC-1 and chloride conductance. Our study expanded the CLCN1 mutation database. We emphasized the value of whole-exome sequencing for differential diagnosis in atypical myotonic patients.

Для цитирования: Zhao Chenyu, Tang DongFang, Huang Hui, Tang Haiyan, Yang Yuan, Yang Min, Luo Yingying, Tao Huai, Tang Jianguang, Zhou Xi, Shi Xiaoliu. Myotonia congenita and periodic hypokalemia paralysis in a consanguineous marriage pedigree: Coexistence of a novel CLCN1 mutation and an SCN4A mutation.. PloS one. 2020. DOI: 10.1371/journal.pone.0233017.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.