DOI 10.1371/journal.pone.0233017
Myotonia congenita and periodic hypokalemia paralysis in a consanguineous marriage pedigree: Coexistence of a novel CLCN1 mutation and an SCN4A mutation.
Аннотация
Myotonia congenita and hypokalemic periodic paralysis type 2 are both rare genetic channelopathies caused by mutations in the CLCN1 gene encoding voltage-gated chloride channel CLC-1 and the SCN4A gene encoding voltage-gated sodium channel Nav1.4. The patients with concomitant mutations in both genes manifested different unique symptoms from mutations in these genes separately. Here, we describe a patient with myotonia and periodic paralysis in a consanguineous marriage pedigree. By using whole-exome sequencing, a novel F306S variant in the CLCN1 gene and a known R222W mutation in the SCN4A gene were identified in the pedigree. Patch clamp analysis revealed that the F306S mutant reduced the opening probability of CLC-1 and chloride conductance. Our study expanded the CLCN1 mutation database. We emphasized the value of whole-exome sequencing for differential diagnosis in atypical myotonic patients.
Предметные рубрики MeSH
Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.