MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/j.nano.2023.102705

Медицинская библиотека · Nanomedicine : nanotechnology, biology, and medicine · 2023

Apolipoprotein-mimetic nanodiscs reduce lipid accumulation and improve liver function in acid sphingomyelinase deficiency.

Halseth Troy A, Correia Adele B, Schultz Mark L, Fawaz Maria V, Kuiper Esmée Q, Kumaran Preethi, Dorsey Kristen Hong, Schuchman Edward H, Lieberman Andrew P, Schwendeman Anna

СтатьяПоддержка NIH: внешняя программаПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Acid sphingomyelinase deficiency (ASMD) is a severe lipid storage disorder caused by the diminished activity of the acid sphingomyelinase enzyme. ASMD is characterized by the accumulation of sphingomyelin in late endosomes and lysosomes leading to progressive neurological dysfunction and hepatosplenomegaly. Our objective was to investigate the utility of synthetic apolipoprotein A-I (ApoA-I) mimetics designed to act as lipid scavengers for the treatment of ASMD. We determined the lead peptide, 22A, could reduce sphingomyelin accumulation in ASMD patient skin fibroblasts in a dose dependent manner. Intraperitoneal administration of 22A formulated as a synthetic high-density lipoprotein (sHDL) nanodisc mobilized sphingomyelin from peripheral tissues into circulation and improved liver function in a mouse model of ASMD. Together, our data demonstrates that apolipoprotein mimetics could serve as a novel therapeutic strategy for modulating the pathology observed in ASMD.

Для цитирования: Halseth Troy A, Correia Adele B, Schultz Mark L, Fawaz Maria V, Kuiper Esmée Q, Kumaran Preethi, Dorsey Kristen Hong, Schuchman Edward H, Lieberman Andrew P, Schwendeman Anna. Apolipoprotein-mimetic nanodiscs reduce lipid accumulation and improve liver function in acid sphingomyelinase deficiency.. Nanomedicine : nanotechnology, biology, and medicine. 2023. DOI: 10.1016/j.nano.2023.102705.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.