MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1159/000358866

Медицинская библиотека · Audiology & neuro-otology · 2014

A novel missense NDP mutation [p.(Cys93Arg)] with a manifesting carrier in an austrian family with Norrie disease.

Parzefall Thomas, Lucas Trevor, Ritter Markus, Ludwig Martin, Ramsebner Reinhard, Frohne Alexandra, Schöfer Christian, Hengstschläger Markus, Frei Klemens

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Norrie disease is a rare, X-linked genetic syndrome characterized by combined congenital blindness and progressive hearing impairment. Norrie disease is caused by alterations in the NDP gene encoding the growth factor norrin that plays a key role in vascular development and stabilization of the eye, inner ear and brain. We identified a family with 3 affected deafblind males and a single female carrier presenting with a serous retinal detachment but normal hearing. Genetic analysis revealed a novel c.277T>C missense mutation causing the substitution of a hydrophobic cysteine to a hydrophilic arginine [p.(Cys93Arg)] within the highly conserved cysteine knot domain of the norrin protein. These results should expand the scope for amniocentesis and genetic testing for Norrie disease which is gaining in importance due to novel postnatal therapeutic concepts to alleviate the devastating retinal symptoms of Norrie disease.

Для цитирования: Parzefall Thomas, Lucas Trevor, Ritter Markus, Ludwig Martin, Ramsebner Reinhard, Frohne Alexandra, Schöfer Christian, Hengstschläger Markus, Frei Klemens. A novel missense NDP mutation [p.(Cys93Arg)] with a manifesting carrier in an austrian family with Norrie disease.. Audiology & neuro-otology. 2014. DOI: 10.1159/000358866.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.