MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1101/2024.06.24.24309093

Медицинская библиотека · medRxiv : the preprint server for health sciences · 2024

Early B-cell transcription factor-2 defect as a novel cause of lipodystrophy: disruption of the adipose tissue character and integrity.

Foss-Freitas Maria C, Gilio Donatella, da Rocha Andre Monteiro, Pais Lynn, O'Leary Melanie C, Rehm Heidi L, Neidert Adam, Udler Miriam S, Seale Patrick, Oral Elif A, Chun Tae-Hwa

СтатьяПрепринтПеревод пока не подготовлен

Аннотация

We report a novel cause of partial lipodystrophy associated with early B cell factor 2 (EBF2) nonsense variant (EBF2 8:26033143 C>A, c.493G>T, p.E165X) in a patient with an atypical form of partial lipodystrophy. The patient presented with progressive adipose tissue loss and metabolic deterioration at pre-pubertal age. In vitro and in vivo disease modeling demonstrates that the EBF2 variant impairs adipogenesis, causing excess accumulation of undifferentiated CD34+ cells, extracellular matrix proteins, and inflammatory myeloid cells in subcutaneous adipose tissues. Thus, this EBF2 p.E165X variant disrupts adipose tissue structure and function, leading to the development of partial lipodystrophy syndrome.

Для цитирования: Foss-Freitas Maria C, Gilio Donatella, da Rocha Andre Monteiro, Pais Lynn, O'Leary Melanie C, Rehm Heidi L, Neidert Adam, Udler Miriam S, Seale Patrick, Oral Elif A, Chun Tae-Hwa. Early B-cell transcription factor-2 defect as a novel cause of lipodystrophy: disruption of the adipose tissue character and integrity.. medRxiv : the preprint server for health sciences. 2024. DOI: 10.1101/2024.06.24.24309093.
Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.