MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1086/383228

Медицинская библиотека · American journal of human genetics · 2004

Bietti crystalline corneoretinal dystrophy is caused by mutations in the novel gene CYP4V2.

Li Anren, Jiao Xiaodong, Munier Francis L, Schorderet Daniel F, Yao Wenliang, Iwata Fumino, Hayakawa Mutsuko, Kanai Atsushi, Shy Chen Muh, Alan Lewis Richard, Heckenlively John, Weleber Richard G, Traboulsi Elias I, Zhang Qingjiong, Xiao Xueshan, Kaiser-Kupfer Muriel, Sergeev Yuri V, Hejtmancik J Fielding

СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Bietti crystalline corneoretinal dystrophy (BCD) is an autosomal recessive retinal dystrophy characterized by multiple glistening intraretinal crystals scattered over the fundus, a characteristic degeneration of the retina, and sclerosis of the choroidal vessels, ultimately resulting in progressive night blindness and constriction of the visual field. The BCD region of chromosome 4q35.1 was refined to an interval flanked centromerically by D4S2924 by linkage and haplotype analysis; mutations were found in the novel CYP450 family member CYP4V2 in 23 of 25 unrelated patients with BCD tested. The CYP4V2 gene, transcribed from 11 exons spanning 19 kb, is expressed widely. Homology to other CYP450 proteins suggests that CYP4V2 may have a role in fatty acid and steroid metabolism, consistent with biochemical studies of patients with BCD.

Для цитирования: Li Anren, Jiao Xiaodong, Munier Francis L, Schorderet Daniel F, Yao Wenliang, Iwata Fumino, Hayakawa Mutsuko, Kanai Atsushi, Shy Chen Muh, Alan Lewis Richard, Heckenlively John, Weleber Richard G, Traboulsi Elias I, Zhang Qingjiong, Xiao Xueshan, Kaiser-Kupfer Muriel, Sergeev Yuri V, Hejtmancik J Fielding. Bietti crystalline corneoretinal dystrophy is caused by mutations in the novel gene CYP4V2.. American journal of human genetics. 2004. DOI: 10.1086/383228.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.