MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1097/cnd.0000000000000501

Медицинская библиотека · Journal of clinical neuromuscular disease · 2024

Diverse Phenotypic Presentation of the Welander Distal Myopathy Founder Mutation, With Myopathy and Amyotrophic Lateral Sclerosis in the Same Family.

Purcell Nicholas, Manousakis Georgios

СтатьяКлинический случайПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Welander distal myopathy is a rare myopathy with prominent and early involvement of distal upper extremity muscles, prevalent in individuals of Scandinavian origin, and caused by a founder mutation in the cytotoxic granule-associated RNA-binding protein (T-cell intracellular antigen-1; TIA1), E384K. Different pathogenic variants in the TIA1 gene, distinct from the founder 1, have recently been associated with frontotemporal dementia and amyotrophic lateral sclerosis (ALS), suggesting that TIA1-related disorders belong to the group of multisystem proteinopathies. We describe the first case of a two-generation family with the founder E384K TIA1 mutation demonstrating phenotypic variability; the mother manifested as Welander myopathy, whereas 2 daughters manifested as ALS. No other genetic cause of ALS was found in 1 of the affected daughters. We also discuss the possible mechanisms explaining this pleotropic presentation of the founder mutation.

Для цитирования: Purcell Nicholas, Manousakis Georgios. Diverse Phenotypic Presentation of the Welander Distal Myopathy Founder Mutation, With Myopathy and Amyotrophic Lateral Sclerosis in the Same Family.. Journal of clinical neuromuscular disease. 2024. DOI: 10.1097/cnd.0000000000000501.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.