MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.3390/genes12040521

Медицинская библиотека · Genes · 2021

MCAT Mutations Cause Nuclear LHON-like Optic Neuropathy.

Gerber Sylvie, Orssaud Christophe, Kaplan Josseline, Johansson Catrine, Rozet Jean-Michel

Клинический случайПоддержка исследования: вне правительства СШАСтатьяПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Pathological variants in the nuclear malonyl-CoA-acyl carrier protein transacylase (MCAT) gene, which encodes a mitochondrial protein involved in fatty-acid biogenesis, have been reported in two siblings from China affected by insidious optic nerve degeneration in childhood, leading to blindness in the first decade of life. After analysing 51 families with negative molecular diagnostic tests, from a cohort of 200 families with hereditary optic neuropathy (HON), we identified two novel MCAT mutations in a female patient who presented with acute, sudden, bilateral, yet asymmetric, central visual loss at the age of 20. This presentation is consistent with a Leber hereditary optic neuropathy (LHON)-like phenotype, whose existence and association with NDUFS2 and DNAJC30 has only recently been described. Our findings reveal a wider phenotypic presentation of MCAT mutations, and a greater genetic heterogeneity of nuclear LHON-like phenotypes. Although MCAT pathological variants are very uncommon, this gene should be investigated in HON patients, irrespective of disease presentation.

Для цитирования: Gerber Sylvie, Orssaud Christophe, Kaplan Josseline, Johansson Catrine, Rozet Jean-Michel. MCAT Mutations Cause Nuclear LHON-like Optic Neuropathy.. Genes. 2021. DOI: 10.3390/genes12040521.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.