MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/j.ejmg.2019.103821

Медицинская библиотека · European journal of medical genetics · 2019

Whole exome sequencing identifies a homozygous POLG2 missense variant in an adult patient presenting with optic atrophy, movement disorders, premature ovarian failure and mitochondrial DNA depletion.

Dosekova Petra, Dubiel Andrzej, Karlowicz Anna, Zietkiewicz Szymon, Rydzanicz Malgorzata, Habalova Viera, Pienkowski Victor Murcia, Skirkova Miriam, Han Vladimir, Mosejova Alexandra, Gdovinova Zuzana, Kaliszewska Magdalena, Tońska Katarzyna, Szymanski Michal R, Skorvanek Matej, Ploski Rafal

Клинический случайСтатьяПеревод пока не подготовлен

Аннотация

POLG2 associated disorders belong to the group of mitochondrial DNA (mtDNA) diseases and present with a heterogeneous clinical spectrum, various age of onset, and disease severity. We report a 39-year old female presenting with childhood-onset and progressive neuroophthalmic manifestation with optic atrophy, mixed polyneuropathy, spinal and cerebellar ataxia and generalized chorea associated with mtDNA depletion. Whole-exome sequencing identified an ultra-rare homozygous missense mutation located at Chr17: 062474101-C > A (p.Asp433Tyr) in nuclear POLG2 gene encoding PolγB, an accessory subunits of mitochondrial polymerase γ responsible for mtDNA replication. The healthy parents and 2 sisters of the patient were heterozygous for the variant. To our best knowledge, this is the first case of homozygous variant in the POLG2 gene resulting in mitochondrial depletion syndrome in an adult patient and its clinical manifestations extend the clinical spectrum of POLG2 associated diseases.

Для цитирования: Dosekova Petra, Dubiel Andrzej, Karlowicz Anna, Zietkiewicz Szymon, Rydzanicz Malgorzata, Habalova Viera, Pienkowski Victor Murcia, Skirkova Miriam, Han Vladimir, Mosejova Alexandra, Gdovinova Zuzana, Kaliszewska Magdalena, Tońska Katarzyna, Szymanski Michal R, Skorvanek Matej, Ploski Rafal. Whole exome sequencing identifies a homozygous POLG2 missense variant in an adult patient presenting with optic atrophy, movement disorders, premature ovarian failure and mitochondrial DNA depletion.. European journal of medical genetics. 2019. DOI: 10.1016/j.ejmg.2019.103821.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.