MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1111/jcmm.17417

Медицинская библиотека · Journal of cellular and molecular medicine · 2022

Clinicopathological-genetic features of congenital myasthenic syndrome from a Chinese neuromuscular centre.

Huang Kun, Duan Hui-Qian, Li Qiu-Xiang, Luo Yue-Bei, Bi Fang-Fang, Yang Huan

СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Congenital myasthenic syndrome (CMS) encompasses a heterogeneous group of inherited disorders affecting nerve transmission across the neuromuscular junction. The aim of this study was to characterize the clinical, physiological, pathohistological and genetic features of nine unrelated Chinese patients with CMS from a single neuromuscular centre. A total of nine patients aged from neonates to 34 years were enrolled who exhibited initial symptoms. Physical examinations revealed that all patients exhibited muscle weakness. Muscle biopsies demonstrated multiple myopathological changes, including increased fibre size variation, myofibrillar network disarray, necrosis, myofiber grouping, regeneration, fibre atrophy and angular fibres. Genetic testing revealed six different mutated genes, including AGRN (2/9), CHRNE (1/9), GFPT1 (1/9), GMPPB (1/9), PLEC (3/9) and SCN4A (1/9). In addition, patients exhibited differential responses to pharmacological treatment. Prompt utilization of genetic testing will identify novel variants and expand our understanding of the phenotype of this rare syndrome. Our findings contribute to the clinical, pathohistological and genetic spectrum of congenital myasthenic syndrome in China.

Для цитирования: Huang Kun, Duan Hui-Qian, Li Qiu-Xiang, Luo Yue-Bei, Bi Fang-Fang, Yang Huan. Clinicopathological-genetic features of congenital myasthenic syndrome from a Chinese neuromuscular centre.. Journal of cellular and molecular medicine. 2022. DOI: 10.1111/jcmm.17417.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.