MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1007/s10048-015-0465-x

Медицинская библиотека · Neurogenetics · 2015

Clinical and molecular study in a long-surviving patient with MLASA syndrome due to novel PUS1 mutations.

Cao Michelangelo, Donà Marta, Valentino M Lucia, Valentino Lucia, Semplicini Claudio, Maresca Alessandra, Cassina Matteo, Torraco Alessandra, Galletta Eva, Manfioli Valeria, Sorarù Gianni, Carelli Valerio, Stramare Roberto, Bertini Enrico, Carrozzo Rosalba, Salviati Leonardo, Pegoraro Elena

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Myopathy-lactic acidosis-sideroblastic anemia (MLASA) syndrome is a rare autosomal recessive disease. We studied a 43-year-old female presenting since childhood with mild cognitive impairment and sideroblastic anemia. She later developed hepatopathy, cardiomyopathy, and insulin-dependent diabetes. Muscle weakness appeared in adolescence and, at age 43, she was unable to walk. Two novel different mutations in the PUS1 gene were identified: c.487delA (p.I163Lfs*4) and c.884 G>A (p.R295Q). Quantitative analysis of DNA from skeletal muscle biopsies showed a significant increase in mitochondrial DNA (mtDNA) content in the patient compared to controls. Clinical and molecular findings of this patient widen the genotype-phenotype spectrum in MLASA syndrome.

Для цитирования: Cao Michelangelo, Donà Marta, Valentino M Lucia, Valentino Lucia, Semplicini Claudio, Maresca Alessandra, Cassina Matteo, Torraco Alessandra, Galletta Eva, Manfioli Valeria, Sorarù Gianni, Carelli Valerio, Stramare Roberto, Bertini Enrico, Carrozzo Rosalba, Salviati Leonardo, Pegoraro Elena. Clinical and molecular study in a long-surviving patient with MLASA syndrome due to novel PUS1 mutations.. Neurogenetics. 2015. DOI: 10.1007/s10048-015-0465-x.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.