MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1038/s10038-019-0599-z

Медицинская библиотека · Journal of human genetics · 2019

Mutation spectrum of α-Galactosidase gene in Japanese patients with Fabry disease.

Kobayashi Masahisa, Ohashi Toya, Kaneshiro Eiko, Higuchi Takashi, Ida Hiroyuki

СтатьяПеревод пока не подготовлен

Аннотация

The efficacy of pharmacological chaperone therapy for Fabry disease depends on the type of α-galactosidase A (GLA) mutations. Here, we examined the mutation spectrum of the GLA gene among patients from 115 Japanese families with Fabry disease. Of these, no pathogenic mutations were identified in six families (5.2%). In total, 73 different disease-causing mutations were identified: 41 missense (56.2%), 11 nonsense (15.1%), four in frame deletion (5.5%), 10 frameshift (13.7%), six splice site (8.2%), and one intronic (1.4%) mutations. The GLA mutations detected in later-onset phenotype patients with end-stage renal disease overlapped with those seen in classical patients, indicating that it is difficult to differentiate between these two phenotypes from gene mutations. Additionally, 33 families (28.7%) had amenable mutations to the pharmacological chaperone migalastat. In conclusion, our study is informative when considering genetic counseling and pharmacological chaperon therapy for Fabry disease.

Для цитирования: Kobayashi Masahisa, Ohashi Toya, Kaneshiro Eiko, Higuchi Takashi, Ida Hiroyuki. Mutation spectrum of α-Galactosidase gene in Japanese patients with Fabry disease.. Journal of human genetics. 2019. DOI: 10.1038/s10038-019-0599-z.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.