m+Medelevator.RU
← Поиск публикаций
European journal of human genetics : EJHG · 2021

Heterozygous COL9A3 variants cause severe peripheral vitreoretinal degeneration and retinal detachment.

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАНазвание и аннотация: Перевод пока не подготовлен
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Nash Benjamin M, Watson Christopher J G, Hughes Edward, Hou Alec L, Loi To Ha, Bennetts Bruce, Jelovic Diana, Polkinghorne Philip J, Gorbatov Mark, Grigg John R, Vincent Andrea L, Jamieson Robyn V

Аннотация

The COL9A3 gene encodes one of the three alpha chains of Type IX collagen, with heterozygous variants reported to cause multiple epiphyseal dysplasia, and suggested as contributory in some cases of sensorineural hearing loss. Patients with homozygous variants have midface hypoplasia, myopia, sensorineural hearing loss, epiphyseal changes and carry a diagnosis of Stickler syndrome. Variants in COL9A3 have not previously been reported to cause vitreoretinal degeneration and/or retinal detachments. This report describes two families with autosomal dominant inheritance and predominant features of peripheral vitreoretinal lattice degeneration and retinal detachment. Genomic sequencing revealed a heterozygous splice variant in COL9A3 [NG_016353.1(NM_001853.4):c.1107 + 1G>C, NC_000020.10(NM_001853.4):c.1107 + 1G>C, LRG1253t1] in Family 1, and a heterozygous missense variant [NG_016353.1(NM_001853.4):c.388G>A p.(Gly130Ser)] in Family 2, each segregating with disease. cDNA studies of the splice variant demonstrated an in-frame deletion in the COL2 domain, and the missense variant occurred in the COL3 domain, both indicating the critical role of Type IX collagen in the vitreous base of the eye.

Предметные рубрики MeSH

ИП Урсолов Владлен Сергеевич

ИНН 500118482352 · ОГРНИП 314500117700049

Реквизиты и контакты