MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1055/s-0038-1675238

Медицинская библиотека · Neuropediatrics · 2018

Lafora Disease: A Review of Molecular Mechanisms and Pathology.

Verhalen Brandy, Arnold Susan, Minassian Berge A

СтатьяПоддержка NIH: внешняя программаОбзорПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Lafora's disease is a neurodegenerative disorder caused by recessive loss-of-function mutations in the EPM2A (laforin glycogen phosphatase) or EPM2B (malin E3 ubiquitin ligase) genes. Neuropathology is characterized by malformed precipitated glycogen aggregates termed Lafora bodies. Asymptomatic until adolescence, patients undergo first insidious then rapid progressive myoclonus epilepsy toward a vegetative state and death within a decade. Laforin and malin interact to regulate glycogen phosphorylation and chain length pattern, the latter critical to glycogen's solubility. Significant gaps remain in precise mechanistic understanding. However, demonstration that partial reduction in brain glycogen synthesis near-completely prevents the disease in its genetic animal models opens a direct present path to therapy.

Для цитирования: Verhalen Brandy, Arnold Susan, Minassian Berge A. Lafora Disease: A Review of Molecular Mechanisms and Pathology.. Neuropediatrics. 2018. DOI: 10.1055/s-0038-1675238.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.