MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1007/s10545-012-9541-7

Медицинская библиотека · Journal of inherited metabolic disease · 2012

Muscle fiber-type distribution, fiber-type-specific damage, and the Pompe disease phenotype.

van den Berg L E M, Drost M R, Schaart G, de Laat J, van Doorn P A, van der Ploeg A T, Reuser A J J

СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Pompe disease is a lysosomal storage disorder caused by acid α-glucosidase deficiency and characterized by progressive muscle weakness. Enzyme replacement therapy (ERT) has ameliorated patients' perspectives, but reversal of skeletal muscle pathology remains a challenge. We studied pretreatment biopsies of 22 patients with different phenotypes to investigate to what extent fiber-type distribution and fiber-type-specific damage contribute to clinical diversity. Pompe patients have the same fiber-type distribution as healthy persons, but among nonclassic patients with the same GAA mutation (c.-32-13T>G), those with early onset of symptoms tend to have more type 2 muscle fibers than those with late-onset disease. Further, it seemed that the older, more severely affected classic infantile patients and the wheelchair-bound and ventilated nonclassic patients had a greater proportion of type 2x muscle fibers. However, as in other diseases, this may be caused by physical inactivity of those patients.

Для цитирования: van den Berg L E M, Drost M R, Schaart G, de Laat J, van Doorn P A, van der Ploeg A T, Reuser A J J. Muscle fiber-type distribution, fiber-type-specific damage, and the Pompe disease phenotype.. Journal of inherited metabolic disease. 2012. DOI: 10.1007/s10545-012-9541-7.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.