MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1111/jcmm.16978

Медицинская библиотека · Journal of cellular and molecular medicine · 2021

Expanding the clinicopathological-genetic spectrum of GNE myopathy by a Chinese neuromuscular centre.

Zhang Kai-Yue, Duan Hui-Qian, Li Qiu-Xiang, Luo Yue-Bei, Bi Fang-Fang, Huang Kun, Yang Huan

СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

GNE myopathy is a heterogeneous group of ultrarare neuromuscular disorders caused by mutations in the GNE gene. An estimated prevalence of 1~21/1,000,000 leads to a deficiency of data and a lack of availability of samples to conduct clinical research on this neuromuscular disorder. Although GNE, which is the mutated gene responsible for the disease, is well known as the key enzyme in the biosynthesis pathway of sialic acid, the clinicopathological-genetic spectrum of GNE mutant patients is still unclear and expanding. This study presents ten unrelated patients with GNE myopathy, discovering five novel missense mutations. Clinical, electrophysiological, imaging, pathological and genetic data are presented in a retrospective manner. Interestingly, several patients in the cohort were found to have peripheral neuropathy and inflammatory cell infiltration in muscle biopsies, which have seldom been reported. This study, conducted by a neuromuscular centre in China, is the first attempt to highlight these abnormal clinicopathological features and associate them with genetic mutations in GNE myopathy.

Для цитирования: Zhang Kai-Yue, Duan Hui-Qian, Li Qiu-Xiang, Luo Yue-Bei, Bi Fang-Fang, Huang Kun, Yang Huan. Expanding the clinicopathological-genetic spectrum of GNE myopathy by a Chinese neuromuscular centre.. Journal of cellular and molecular medicine. 2021. DOI: 10.1111/jcmm.16978.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.