MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1038/s41374-020-0406-7

Медицинская библиотека · Laboratory investigation; a journal of technical methods and pathology · 2020

Pigs with δ-sarcoglycan deficiency exhibit traits of genetic cardiomyopathy.

Matsunari Hitomi, Honda Michiyo, Watanabe Masahito, Fukushima Satsuki, Suzuki Kouta, Miyagawa Shigeru, Nakano Kazuaki, Umeyama Kazuhiro, Uchikura Ayuko, Okamoto Kazutoshi, Nagaya Masaki, Toyo-Oka Teruhiko, Sawa Yoshiki, Nagashima Hiroshi

СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Genetic cardiomyopathy is a group of intractable cardiovascular disorders involving heterogeneous genetic contribution. This heterogeneity has hindered the development of life-saving therapies for this serious disease. Genetic mutations in dystrophin and its associated glycoproteins cause cardiomuscular dysfunction. Large animal models incorporating these genetic defects are crucial for developing effective medical treatments, such as tissue regeneration and gene therapy. In the present study, we knocked out the δ-sarcoglycan (δ-SG) gene (SGCD) in domestic pig by using a combination of efficient de novo gene editing and somatic cell nuclear transfer. Loss of δ-SG expression in the SGCD knockout pigs caused a concomitant reduction in the levels of α-, β-, and γ-SG in the cardiac and skeletal sarcolemma, resulting in systolic dysfunction, myocardial tissue degeneration, and sudden death. These animals exhibited symptoms resembling human genetic cardiomyopathy and are thus promising for use in preclinical studies of next-generation therapies.

Для цитирования: Matsunari Hitomi, Honda Michiyo, Watanabe Masahito, Fukushima Satsuki, Suzuki Kouta, Miyagawa Shigeru, Nakano Kazuaki, Umeyama Kazuhiro, Uchikura Ayuko, Okamoto Kazutoshi, Nagaya Masaki, Toyo-Oka Teruhiko, Sawa Yoshiki, Nagashima Hiroshi. Pigs with δ-sarcoglycan deficiency exhibit traits of genetic cardiomyopathy.. Laboratory investigation; a journal of technical methods and pathology. 2020. DOI: 10.1038/s41374-020-0406-7.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.