Clinical immunology (Orlando, Fla.) · 2008
Clinical application of DNA microarrays: molecular diagnosis and HLA matching of an Amish child with severe combined immune deficiency.
Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАНазвание и аннотация: Перевод пока не подготовлен
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Strauss Kevin A, Puffenberger Erik G, Bunin Nancy, Rider Nicholas L, Morton Mary C, Eastman James T, Morton D Holmes
Аннотация
Amish and Mennonite children with severe combined immune deficiency (SCID) often die without treatment as a result of delayed diagnoses and prohibitive costs of therapy. In this detailed case report, we describe the novel use of DNA microarrays to improve the diagnosis and management of an Amish infant with SCID. Using 10,000 single nucleotide polymorphism (SNP) genotypes from the patient, her parents, and seven siblings, we identified the recombinase activating genes for diagnostic sequencing, and then characterized a novel pathogenic variant in RAG1 (c.2974A>G). The same genotype data were used to identify a sibling stem cell donor who was haplo-identical at human leukocyte antigen (HLA) and blood group (ABO) loci. Autozygosity and linkage analysis of SNP genotypes within a family narrows the search for SCID candidate genes and provides a relatively simple and inexpensive way to identify potential tissue donors among biological siblings.