m+Medelevator.RU
← Поиск публикаций
Journal of child neurology · 2012

New Niemann-Pick type C1 gene mutation associated with very severe disease course and marked early cerebellar vermis atrophy.

Клинический случайСтатьяНазвание и аннотация: Перевод пока не подготовлен
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Fusco Carlo, Russo Angelo, Galla Daniela, Hladnik Uros, Frattini Daniele, Giustina Elvio Della

Аннотация

Niemann-Pick type C is an autosomal recessive lipid storage disease caused by mutations in the NPC1 or NPC2 gene. In childhood-onset Niemann-Pick type C, the usual course is slowly progressive, with normal cerebral magnetic resonance at onset. Here the authors present the case of a patient carrying 2 compound heterozygous NPC1 mutations: the known nonsense mutation (p.Trp833X) in exon 16 and a novel missense mutation (p.Ile609Phe) in exon 12. At onset, the patient presented ataxia, cognitive decline, and epilepsy, with early cerebral atrophy and marked cerebellar vermis atrophy. The course of the disease was rapid, and the patient died within 1-2 years of onset. A possible phenotype-genotype correlation is discussed. This case further expands the clinical spectrum and the genetic heterogeneity of Niemann-Pick type C due to NPC1 mutations.

Предметные рубрики MeSH

ИП Урсолов Владлен Сергеевич

ИНН 500118482352 · ОГРНИП 314500117700049

Реквизиты и контакты