MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1034/j.1399-0004.2001.590608.x

Медицинская библиотека · Clinical genetics · 2001

Two novel mutations in a purine nucleoside phosphorylase (PNP)-deficient patient.

Dalal I, Grunebaum E, Cohen A, Roifman C M

Клинический случайСтатьяПеревод в очереди

Аннотация

Purine nucleoside phosphorylase (PNP) deficiency is a rare autosomal recessive disease, which presents clinically as severe combined immunodeficiency (SCID). We report here two novel mutations in the PNP gene that result in SCID phenotype, in a single patient. The maternal-derived allele carries a C to T transition in exon 2 resulting in a premature stop codon at amino acid 57. The paternal-derived mutation is a G to A transition at position +1 in intron 3, causing a complete skipping of exon 3 and a reading frameshift at the exon 2-exon 4 junction. The predicted polypeptide encoded by the aberrantly spliced mRNA terminates prematurely after only 89 amino acids. Both mutations predict severely truncated proteins resulting in a complete deficiency of PNP enzymatic activity, yet the development of profound immunodeficiency in this patient is greatly delayed.

Для цитирования: Dalal I, Grunebaum E, Cohen A, Roifman C M. Two novel mutations in a purine nucleoside phosphorylase (PNP)-deficient patient.. Clinical genetics. 2001. DOI: 10.1034/j.1399-0004.2001.590608.x.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.