m+Medelevator.RU
← Поиск публикаций
European journal of human genetics : EJHG · 2001

The R482Q lamin A/C mutation that causes lipodystrophy does not prevent nuclear targeting of lamin A in adipocytes or its interaction with emerin.

СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАНазвание и аннотация: Перевод пока не подготовлен
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Holt I, Clements L, Manilal S, Brown S C, Morris G E

Аннотация

Most pathogenic missense mutations in the lamin A/C gene identified so far cause autosomal-dominant dilated cardiomyopathy and/or Emery-Dreifuss muscular dystrophy. A few specific mutations, however, cause a disease with remarkably different clinical features: FPLD, or familial partial lipodystrophy (Dunnigan-type), which mainly affects adipose tissue. We have prepared lamin A with a known FPLD mutation (R482Q) by in vitro mutagenesis. Nuclear targeting of lamin A in transfected COS cells, human skeletal muscle cells or mouse adipocyte cell cultures (pre- and post-differentiation) was not detectably affected by the mutation. Quantitative in vitro measurements of lamin A interaction with emerin using a biosensor also showed no effect of the mutation. The results show that the loss of function of R482 in lamin A/C in FPLD does not involve loss of ability to form a nuclear lamina or to interact with the nuclear membrane protein, emerin.

Предметные рубрики MeSH

ИП Урсолов Владлен Сергеевич

ИНН 500118482352 · ОГРНИП 314500117700049

Реквизиты и контакты