MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1097/mpg.0000000000000363

Медицинская библиотека · Journal of pediatric gastroenterology and nutrition · 2014

Whole-exome sequencing reveals GPIHBP1 mutations in infantile colitis with severe hypertriglyceridemia.

Gonzaga-Jauregui Claudia, Mir Sabina, Penney Samantha, Jhangiani Shalini, Midgen Craig, Finegold Milton, Muzny Donna M, Wang Min, Bacino Carlos A, Gibbs Richard A, Lupski James R, Kellermayer Richard, Hanchard Neil A

Клинический случайСтатьяПоддержка NIH: внешняя программаПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Severe congenital hypertriglyceridemia (HTG) is a rare disorder caused by mutations in genes affecting lipoprotein lipase (LPL) activity. Here we report a 5-week-old Hispanic girl with severe HTG (12,031 mg/dL, normal limit 150 mg/dL) who presented with the unusual combination of lower gastrointestinal bleeding and milky plasma. Initial colonoscopy was consistent with colitis, which resolved with reduction of triglycerides. After negative sequencing of the LPL gene, whole-exome sequencing revealed novel compound heterozygous mutations in GPIHBP1. Our study broadens the phenotype of GPIHBP1-associated HTG, reinforces the effectiveness of whole-exome sequencing in Mendelian diagnoses, and implicates triglycerides in gastrointestinal mucosal injury.

Для цитирования: Gonzaga-Jauregui Claudia, Mir Sabina, Penney Samantha, Jhangiani Shalini, Midgen Craig, Finegold Milton, Muzny Donna M, Wang Min, Bacino Carlos A, Gibbs Richard A, Lupski James R, Kellermayer Richard, Hanchard Neil A. Whole-exome sequencing reveals GPIHBP1 mutations in infantile colitis with severe hypertriglyceridemia.. Journal of pediatric gastroenterology and nutrition. 2014. DOI: 10.1097/mpg.0000000000000363.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.