MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1172/jci116913

Медицинская библиотека · The Journal of clinical investigation · 1993

Two novel pathogenic mitochondrial DNA mutations affecting organelle number and protein synthesis. Is the tRNA(Leu(UUR)) gene an etiologic hot spot?

Moraes C T, Ciacci F, Bonilla E, Jansen C, Hirano M, Rao N, Lovelace R E, Rowland L P, Schon E A, DiMauro S

Клинический случайСравнительное исследованиеСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПоддержка службы здравоохранения СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

We identified two patients with pathogenic single nucleotide changes in two different mitochondrial tRNA genes: the first mutation in the tRNA(Asn) gene, and the ninth known mutation in the tRNA(Leu(UUR)) gene. The mutation in tRNA(Asn) was associated with isolated ophthalmoplegia, whereas the mutation in tRNA(Leu(UUR)) caused a neurological syndrome resembling MERRF (myoclonus epilepsy and ragged-red fibers) plus optic neuropathy, retinopathy, and diabetes. Both mutations were heteroplasmic, with higher percentages of mutant mtDNA in affected tissues, and undetectable levels in maternal relatives. Analysis of single muscle fibers indicated that morphological and biochemical alterations appeared only when the proportions of mutant mtDNA exceeded 90% of the total cellular mtDNA pool. The high incidence of mutations in the tRNA(Leu(UUR)) gene suggests that this region is an "etiologic hot spot" in mitochondrial disease.

Для цитирования: Moraes C T, Ciacci F, Bonilla E, Jansen C, Hirano M, Rao N, Lovelace R E, Rowland L P, Schon E A, DiMauro S. Two novel pathogenic mitochondrial DNA mutations affecting organelle number and protein synthesis. Is the tRNA(Leu(UUR)) gene an etiologic hot spot?. The Journal of clinical investigation. 1993. DOI: 10.1172/jci116913.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.