MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1038/s10038-019-0664-7

Медицинская библиотека · Journal of human genetics · 2019

Expanding the clinical and molecular spectrum of the CWC27-related spliceosomopathy.

Brea-Fernández Alejandro J, Cabanas Paloma, Dacruz-Álvarez David, Caamaño Pilar, Limeres Jacobo, Loidi Lourdes

Клинический случайСтатьяПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Cyclophilins are a type of peptidyl-prolyl cis-trans isomerases. CWC27, one of the known human cyclophilins, is recruited by the spliceosome for the pre-mRNA splicing process. Biallelic deleterious variants in CWC27 lead to a spectrum of overlapping phenotypes including retinal degeneration, skeletal anomalies, short stature, and neurological defects. The present work reports a woman showing these clinical features, in addition to hypergonadotropic hypogonadism, hypoplastic/agenesic teeth, and cataracts, not previously associated with such phenotypic spectrum. Whole exome sequencing on this patient identified a novel CWC27 homozygous variant predicted to originate a severely truncated protein and the consequent loss of functionality. The clinical and genetic characterization of such patient could provide further insight into the underlying causes of the spliceosomopathies.

Для цитирования: Brea-Fernández Alejandro J, Cabanas Paloma, Dacruz-Álvarez David, Caamaño Pilar, Limeres Jacobo, Loidi Lourdes. Expanding the clinical and molecular spectrum of the CWC27-related spliceosomopathy.. Journal of human genetics. 2019. DOI: 10.1038/s10038-019-0664-7.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.