MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1002/jimd.12221

Медицинская библиотека · Journal of inherited metabolic disease · 2020

Expanding the molecular and clinical phenotypes of FUT8-CDG.

Ng Bobby G, Dastsooz Hassan, Silawi Mohammad, Habibzadeh Parham, Jahan Shima B, Fard Mohammad A F, Halliday Benjamin J, Raymond Kimiyo, Ruzhnikov Maura R Z, Tabatabaei Zahra, Taghipour-Sheshdeh Afsaneh, Brimble Elise, Robertson Stephen P, Faghihi Mohammad A, Freeze Hudson H

СтатьяПоддержка NIH: внешняя программаПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Pathogenic variants in the Golgi localised alpha 1,6 fucosyltransferase, FUT8, cause a rare inherited metabolic disorder known as FUT8-CDG. To date, only three affected individuals have been reported presenting with a constellation of symptoms including intrauterine growth restriction, severe delays in growth and development, other neurological impairments, significantly shortened limbs, respiratory complications, and shortened lifespan. Here, we report an additional four unrelated affected individuals homozygous for novel pathogenic variants in FUT8. Analysis of serum N-glycans revealed a complete lack of core fucosylation, an important diagnostic biomarker of FUT8-CDG. Our data expands both the molecular and clinical phenotypes of FUT8-CDG and highlights the importance of identifying a reliable biomarker for confirming potentially pathogenic variants.

Для цитирования: Ng Bobby G, Dastsooz Hassan, Silawi Mohammad, Habibzadeh Parham, Jahan Shima B, Fard Mohammad A F, Halliday Benjamin J, Raymond Kimiyo, Ruzhnikov Maura R Z, Tabatabaei Zahra, Taghipour-Sheshdeh Afsaneh, Brimble Elise, Robertson Stephen P, Faghihi Mohammad A, Freeze Hudson H. Expanding the molecular and clinical phenotypes of FUT8-CDG.. Journal of inherited metabolic disease. 2020. DOI: 10.1002/jimd.12221.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.