MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1177/0883073814527158

Медицинская библиотека · Journal of child neurology · 2014

A novel SUCLA2 mutation in a Portuguese child associated with "mild" methylmalonic aciduria.

Nogueira Célia, Meschini Maria Chiara, Nesti Claudia, Garcia Paula, Diogo Luisa, Valongo Carla, Costa Ricardo, Videira Arnaldo, Vilarinho Laura, Santorelli Filippo M

Клинический случайСтатьяПоддержка NIH: внешняя программаПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Succinyl-coenzyme A synthase is a mitochondrial matrix enzyme that catalyzes the reversible synthesis of succinate and adenosine triphosphate (ATP) from succinyl-coenzyme A and adenosine diphosphate (ADP) in the tricarboxylic acid cycle. This enzyme is made up of α and β subunits encoded by SUCLG1 and SUCLA2, respectively. We present a child with severe muscular hypotonia, dystonia, failure to thrive, sensorineural deafness, and dysmorphism. Metabolic investigations disclosed hyperlactacidemia, moderate urinary excretion of methylmalonic acid, and elevated levels of C4-dicarboxylic carnitine in blood. We identified a novel homozygous p.M329V in SUCLA2. In cultured cells, the p.M329V resulted in a reduced amount of the SUCLA2 protein, impaired production of mitochondrial ATP, and enhanced production of reactive oxygen species, which was partially reduced by using 5-aminoimidazole-4-carboxamide ribonucleotide in the culture medium. Expanding the array of SUCLA2 mutations, we suggested that reactive oxygen species scavengers are likely to impact on disease prognosis.

Для цитирования: Nogueira Célia, Meschini Maria Chiara, Nesti Claudia, Garcia Paula, Diogo Luisa, Valongo Carla, Costa Ricardo, Videira Arnaldo, Vilarinho Laura, Santorelli Filippo M. A novel SUCLA2 mutation in a Portuguese child associated with "mild" methylmalonic aciduria.. Journal of child neurology. 2014. DOI: 10.1177/0883073814527158.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.